Brodie脓肿属于亚急性骨髓炎的一种,且伴有骨内脓肿形成,发生于距骨的Brodie脓肿较为少见。有关距骨Brodie脓肿的文献中,患者最典型的临床症状为跛行步态及踝部疼痛和肿胀。Brodie脓肿的发生部位、临床症状及影像学表现可能与其他骨骼病变特征相似,如骨样骨瘤、单纯骨囊肿、郎格汉斯细胞组织细胞增生症和恶性骨肿瘤等,故鉴别诊断范围广。本文报道首都儿科研究所附属儿童医院1例距骨Brodie脓肿患儿的诊治经验。
患儿男,4岁,以右足肿胀疼痛3个月为主诉入院,由于右足疼痛逐渐加重而出现避痛步态。既往无外伤、发热及感染相关病史。查体发现右足局部轻微肿胀,皮肤温度正常,表皮无破溃,右足外踝前方压痛阳性,踝关节背伸跖屈内外翻活动均受限,其余体格检查无明显异常。该患儿无发热,生命体征正常。实验室检查显示白细胞(white blood cell, WBC)计数为8 200/uL(正常范围4 400~12 700/uL),C反应蛋白(C-reactive protein, CRP)和红细胞沉降率(erythrocyte sedimentation rate, ESR)分别为6 mg/L(正常范围0~8 mg/L)和10 mm/h(正常范围0~15 mm/h)。结核菌素试验阴性,血培养显示阴性。右踝关节X线片示距骨内部部分骨密度信号减低,距骨外侧面有轻度边缘硬化,无骨膜反应(图 1)。MRI显示病变在T1加权像(T1-weighted imaging, T1WI)呈低信号,而周围组织呈高信号,出现“半暗带征”,病变在T2加权像(T2-weighted imaging, T2WI)上呈高信号(图 2)。根据实验室检查及影像学检查结果,术前诊断可能包括单纯性骨囊肿、骨样骨瘤、软骨肉瘤及骨髓炎等。本研究经首都儿科研究所附属儿童医院伦理委员会审批通过(SHERLL2023079),患儿家属知情同意。
全身麻醉后,于右踝部前外侧取一长约3 cm的切口,分离周围组织后显露距骨,发现距骨颈前外侧骨质破坏,软骨消失,刮匙探入距骨体内部,可刮出黄色粘稠脓性肉芽样组织(图 3),距骨下骨消失范围约8 mm×8 mm×6 mm。考虑距骨为炎性改变,放弃植骨计划,对距骨病变组织进行刮除冲洗,留置伤口引流管,右足予石膏固定,避免负重。术后对取出的病变组织进行细菌培养及病理检查。
本例患儿手术过程顺利,术后应用注射用拉氧头孢钠抗感染治疗1周,使用剂量为40 mg/kg,每日2次。术后细菌培养未检测出细菌,病理检查中观察到大量死骨,其内见弥漫性急慢性炎性细胞浸润,符合感染性病变(图 4)。这些发现证实了距骨亚急性骨髓炎(Brodie脓肿)的诊断。术后6周复查患儿伤口愈合良好,疼痛消失,随访期间未出现并发症或感染复发迹象。继续随访4个月,X线片示距骨破坏情况得到显著改善(图 5)。
讨论 对于儿童骨科医师来说,儿童跛行步态的病因诊断较为困难。儿童步态异常的原因包括轻微挫伤或扭伤、肌肉功能障碍、肢体畸形、感染及恶性肿瘤等。其中外伤是最常见的跛行病因,骨髓炎也被认为是儿童跛行步态的潜在原因。综合病史、体格检查、实验室检查及影像学检查结果,可以缩小鉴别诊断的范围[1]。
骨髓炎是由感染引起骨质破坏的炎症性疾病。按照发病时间可分为急性骨髓炎、亚急性骨髓炎及慢性骨髓炎;按照病因可分为创伤性骨髓炎、术后感染性骨髓炎、邻近播散性骨髓炎及血源性骨髓炎[2]。儿童最常见的是急性血源性骨髓炎,最好发部位为长骨干骺端,主要原因为长骨干骺端的血管结构呈U形,血流缓慢,细菌容易于此处停滞并增殖,然而儿童距骨亚急性骨髓炎很少有报道[3]。
Brodie脓肿属于亚急性骨髓炎的一种,且伴有骨内脓肿形成,而发生于距骨的Brodie脓肿较为少见。有关距骨Brodie脓肿的文献中,患者最典型的临床症状为跛行步态及踝部疼痛和肿胀[4]。致病微生物毒力低、宿主耐药及抗生素使用不当等可导致感染持续数周而无明显症状。Brodie脓肿的发生部位、临床症状及影像学表现可能与其他骨骼病变特征相似,如骨样骨瘤、单纯骨囊肿、郎格汉斯细胞组织细胞增生症和恶性骨肿瘤等,故鉴别诊断范围广。一般优先选择X线检查,其优点是价格低廉、操作方便。Brodie脓肿在X线片上经常表现为溶骨性改变,边缘硬化,常被误诊为肿瘤。MRI能提供关于感染定位和范围的精确信息,是鉴别骨肿瘤和感染的关键。在MRI上,Brodie脓肿在T1WI上呈低信号,在T2WI上呈高信号,而在T1WI上,浅层肉芽组织因在脓肿周围呈高信号影而出现“半暗带征”。该信号是亚急性骨髓炎的特征,对其诊断有帮助,但并不是亚急性骨髓炎的特异表现[5-8]。如果诊断仍不明确,则需通过病理活检进一步诊断。
金黄色葡萄球菌是Brodie脓肿最常见的致病菌。结核分枝杆菌、肺炎球菌和流感嗜血杆菌也被认为是该病的致病微生物。根据Harris等[9]的研究,在儿童骨髓炎中革兰氏阴性菌作为致病菌的情况越来越常见。然而,在20% ~50% 的患儿中并没有发现病原体,本例患儿血培养结果呈阴性。Foster等[10]认为复杂的致病菌更加可能导致Brodie脓肿的血培养结果呈阴性。
目前对于亚急性骨髓炎的治疗仍然存在争议。一些医师认为,使用敏感抗生素治疗对于大多数患儿是有效的,往往无需手术[11-12]。而另外一些医师认为,一旦骨骼发生病变,且诊断不明确,则需要进行手术治疗[13-15]。我们选择的治疗方法是早期手术联合敏感抗生素,手术切除不仅能彻底清除病变组织,而且能进行病理诊断。关于抗生素治疗,其使用时间和途径可能存在一定差异,静脉治疗到口服治疗的时机选择,文献中也未明确[16]。一些专家建议静脉注射抗生素超过7 d后再转为口服抗生素,而另一些专家则建议提早口服抗生素[17-18]。本例虽然术前实验室检查结果均为阴性,但考虑到亚急性感染的存在,我们仍选择术后静脉注射抗生素1周。
总之,通过早期诊断和及时治疗,Brodie脓肿可以获得良好的预后。延误诊断可能导致一些并发症(如距骨破坏等)。距骨Brodie脓肿的长期并发症尚未见报道。为了避免发生病理性骨折,我们对该患儿予长腿石膏固定6周,避免负重。患儿恢复良好,未见明显复发迹象。由于本例患儿未达到骨骼发育成熟阶段,所以需要进行长期随访来判断Brodie脓肿对距骨的生长是否有影响。由于Brodie脓肿症状不典型,实验室检查结果常为阴性,一般容易被漏诊。所以,当患儿出现踝部肿胀伴疼痛步态,且没有明确外伤史时,应考虑Brodie脓肿的可能性;治疗原则是尽早明确诊断、积极手术并联合应用抗生素治疗,以减少并发症。
利益冲突 所有作者声明不存在利益冲突
作者贡献声明 吕海翔负责研究的设计、实施和起草文章;王宁青、张江潮进行病例数据收集及分析;刘振江负责研究设计与酝酿,并对文章知识性内容进行审阅
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