单纯性骨囊肿(unicameral bone cyst, UBC)好发于儿童和青少年，其中肱骨近端及股骨近端UBC约占90%，63%~87%的骨囊肿伴有病理性骨折，常因病理性骨折导致疼痛就诊^[1]。目前学术界对于UBC的病因尚未达成共识，普遍认同静脉阻塞学说。治疗方式包括病灶切除或刮除植骨、类固醇激素注射、自体骨髓注射、弹性髓内针(titanium elastic intramedullary nailing, TEN)穿刺引流或多种方法联合治疗^[2]。近年来，弹性髓内针被逐渐用于治疗儿童长骨UBC，既可以连续引流和减压，又能提供支撑稳定性、减少制动、满足早期活动的需要，并减少病理性骨折、畸形愈合等并发症的发生^[3-5]。Ahn等^[6]和Urakawa等^[7]认为，肱骨UBC的愈合与病理性骨折的发生有关，而骨折可以促进UBC愈合。也有文献报道小的囊肿体积和囊肿指数以及静止性囊肿，可显著提高肱骨UBC的愈合率^[8]。股骨有其解剖学及生物力学特点，因此上述肱骨UBC的风险因素可能不适用于股骨。目前仅有少数研究关注股骨近端UBC，且尚未阐明股骨近端UBC预后的影响因素^[5]。因此，本研究探讨影响儿童股骨近端UBC预后的相关因素，为UBC的治疗提供参考。

资料与方法 一、一般资料

本研究为回顾性研究。收集2016年1月至2022年9月期间，昆明市儿童医院收治的经术后病理检查明确诊断为UBC的患儿临床资料。病例纳入标准：①术后病理检查结果为单纯性骨囊肿；②囊肿位于股骨近端；③无病理性骨折者囊肿指数≥3.5，或伴有病理性骨折；④随访时间至少12个月，且临床资料完整；⑤术前未采取其他方式治疗；⑥采用TEN留置引流，未行植骨、类固醇激素注射等联合治疗。排除标准：①囊肿指数小于3.5；②发生病理性骨折后处在逐渐愈合中；③既往采取其他方案治疗后出现复发。

根据上述纳入与排除标准，本研究最终纳入病例25例，其中合并病理性骨折15例；男16例、女9例；平均年龄7.2岁；活动性囊肿11例、静止性囊肿14例；平均囊肿指数5.0；平均随访时间40个月(18~80个月)。将随访过程中出现囊肿部分愈合、复发及无反应者归为预后不良组，囊肿完全愈合者归为预后良好组。手术年龄按照≥6岁及 < 6岁分层；囊肿指数按照≥5.0及 < 5.0分层。本研究通过昆明市儿童医院伦理委员会审核批准(2022-03-190-K01)。患儿家属知情并签署知情同意书。

二、治疗方法

术前根据X线片测量股骨干髓腔最狭窄处直径，选择TEN直径为2 mm或2.5 mm，TEN直径总和占股骨干髓腔最狭窄处直径的80%，因股骨近端颈干角存在，因此适当预弯TEN近端。患儿全身麻醉后取仰卧位，垫高患侧臀部，严格消毒、铺巾；于大腿外侧近端取2 cm长纵切口，逐层暴露至骨膜，剥离骨膜，暴露病灶处骨皮质并钻孔，取约1.0 cm×1.5 cm大小椭圆形骨窗，刮净并留取囊壁送病理检查，注意保护股骨近端及大转子骺板；用大量蒸馏水反复冲洗囊腔；C臂透视定位股骨远端进针点，于远端骨骺上方2 cm处，逆行置入2~3根TEN，C臂透视见TEN位置满意后，用生理盐水冲洗创口，逐层缝合切口。伴病理性骨折患儿操作过程同无骨折患儿，如有骨折错位则选择手法牵引复位。术后24 h予抗生素预防感染。支具或石膏固定6周后拄拐行早期功能训练；术后3、6、9、12、18个月定期随访X线片，以后每年复查一次X线片，检查并记录愈合情况。

三、观察指标及定义

收集患儿性别、年龄、病变侧别、囊肿性质、囊肿指数、是否病理性骨折、置入TEN数量及愈合情况。囊肿性质：UBC位于距离骺板0.5 cm内者为活动性，大于0.5 cm者为静止性^[9]。囊肿指数是指囊肿面积与股骨干最狭窄处直径平方的比值。囊肿面积为围绕囊肿画一个梯形所计算的梯形面积^[10-11](图 1)。由2名主治医师根据X线检查结果评估囊肿性质和囊肿指数，囊肿指数≥3.5为未出现病理性骨折的UBC患儿手术指征。

四、疗效评价标准

参照Capanna等^[12]放射学评价标准。完全愈合：囊肿愈合，填满骨质，囊肿骨皮质增厚。部分愈合：大部分囊腔愈合，骨质填充，囊肿骨皮质增厚，仍存在小的残留骨溶解区。复发：初期愈合，骨质部分填充，随后出现大范围放射密度减低区和骨皮质变薄。无反应：无囊肿实体化或愈合的征象。复发或无反应判定为治疗失败；完全愈合和部分愈合判定为治疗有效。

五、统计学处理

使用SPSS 27.0进行数据整理及分析，对于年龄、性别、病变侧别、有无病理性骨折及囊肿性质等计数资料采用频数分析，两组间比较采用χ²检验或Fisher精确概率法。通过多因素Logistic回归分析影响儿童股骨近端UBC预后的相关因素。P < 0.05表示有统计学意义。

结果 一、整体预后情况

25例均获随访，随访时间18~80个月，平均40个月。按照Capanna放射学评价标准，至末次随访时，预后良好16例(完全愈合)，其中有病理性骨折9例，无病理性骨折7例；静止性13例，活动性3例；TEN使用数量为2根9例，3根7例；2例囊肿指数≥5.0，14例囊肿指数 < 5.0。预后不良9例(部分愈合7例，治疗失败2例)，见表 1。治疗有效率约92%(23/25)。3例遗留双下肢不等长，但长度小于1.0 cm，无明显跛行步态。患儿术后末次随访均功能恢复满意，无跛行及髋关节活动障碍，无股骨头坏死、骨骺早闭、髋内翻及短髋畸形等并发症。典型病例见图 2、图 3。

二、预后影响因素分析结果

单因素分析发现，囊肿性质、囊肿指数是儿童股骨近端UBC预后的影响因素(P < 0.05)，静止性囊肿预后更好，囊肿指数越小预后越好。多因素Logistic回归分析发现，囊肿指数(OR=0.005，95%CI：0.000~0.870)是儿童股骨近端UBC预后的独立相关因素(P < 0.05)，囊肿指数越小，预后越好。见表 2、表 3。

讨论

股骨近端UBC因溶骨性破坏导致骨皮质变薄，因其特殊解剖及生物力学特点而易出现病理性骨折，导致畸形愈合、股骨头缺血坏死、骨骺早闭等并发症^[13-14]。治疗的目的是促进囊肿愈合，预防或控制病理性骨折，防止畸形愈合，减少制动时间，提供早期活动。

目前对于股骨近端UBC患儿手术时机及方式的选择，尚未形成统一观点。有文献报道根据囊肿指数来决定无病理性骨折的股骨近端UBC是否需要手术，该指数量化了囊肿大小相对于骨骼的大小，囊肿指数越小，说明皮质越厚；囊肿指数越大，皮质越薄，推算出股骨囊肿指数≥3.5时，需要进行手术及内固定干预，以促进愈合并防止病理性骨折^[6]。近年来，弹性髓内针是治疗儿童长骨UBC的可选择方法，Li等^[3]报道38例股骨近端UBC合并病理性骨折患儿采用TEN联合同种异体骨治疗，平均随访18个月，有效率为94%。周建武等^[4]报道25例股骨近端UBC采用TEN联合类固醇激素囊腔内注射治疗，术后平均随访11.6个月，有效率达96%。Cha等^[5]报道54例股骨近端UBC采用TEN治疗，其中25例合并病理性骨折，随访8年，有效率达95%。本组患儿平均随访40个月，有效率92%，考虑与随访时间短、未联合使用激素或植骨有关，联合手术可以增加愈合率。本组患儿选择TEN数量根据病灶大小、部位、年龄决定，因此存在选择偏倚；2根TEN是治疗儿童股骨骨折的标准，有文献报道在困难骨折中使用3根TEN能够提供更好的稳定^[15-16]。Hajdu等^[17]通过动物实验发现, 造成生长板2 mm损伤并不会引起生长障碍。Janarv等^[18]的动物实验显示，当生长板损伤面积达到生长板总面积的7%~9%时会引起生长障碍。对于股骨近端UBC，如TEN直径太粗，弹性针的硬度更高，不易通过股骨颈，容易穿透囊肿区域骨皮质，且穿过股骨近端骨骺可能导致生长障碍。因此，本研究中TEN的直径均选择2~2.5 mm，且研究发现使用2根与3根TEN对股骨近端UBC的预后并无影响(P>0.05)，与Li等^[3]报道的结论一致，TEN数量不是影响股骨近端UBC预后的风险因素。

目前UBC的治疗方法多样，但效果不一，除与治疗方法和发病机制不明确有关以外，还与患儿自身特点(如年龄、性别、部位、病变侧别、囊肿性质及大小、骨折等)有关。Urakawa等^[7]报道日本名古屋医院的155例UBC患者，肱骨UBC占比高，发现机械破坏囊壁完整性可以促进愈合(比如穿刺活检和骨折)。本研究发现，股骨近端UBC的预后情况与有无骨折比较，差异并无统计学意义(P>0.05)，与Cha等^[5]的研究结果一致，认为骨折不是股骨近端UBC预后的风险因素。关于骨折对UBC预后的影响，目前尚缺乏更多高质量研究。Teoh等^[19]和Flont等^[20]研究发现，病灶越大，预后越差，治疗难度越大，越容易复发，小的病灶预后较好。本研究发现，囊肿指数是股骨近端UBC预后的独立影响因素(P < 0.05)，囊肿指数越小，股骨近端UBC预后越好。目前临床上多使用囊肿指数来定义囊肿大小，但难以准确测量囊肿面积，可靠性较差。本研究中，单因素分析发现静止性股骨近端UBC预后更好(P < 0.05)，活动性UBC预后更差；但多因素分析发现，股骨近端UBC的预后与囊肿性质无关，这与Cha等^[5]的研究结论一致。Neer等^[9]定义病灶距离骨骺5 mm以内为活动性病灶，大于5 mm为静止性病灶，并认为不同活跃度的病灶预后不同。Shirai等^[21]及Kim等^[22]也报道活动性病灶预后较差，但对于病灶距离骨骺多少可影响其生长，目前还没有相关研究论证。笔者认为，囊肿好发于干骺端，随着年龄增长囊肿移行至骨干，并不存在活动性和静止性这一说。然而部分学者认为，年龄小于10岁预后较差，Teoh等^[19]研究发现，年龄小于5岁预后更差，右侧囊肿预后更差；但Wu等^[23]研究发现，预后与年龄无显著关系。本研究结果显示，股骨近端UBC的预后与年龄和侧别无关(P>0.05)。此外，本研究和Traub等^[24]的研究均显示性别与预后无明显关系。

本研究存在一些局限性。第一，本组仅2例复发，无法分析复发的原因。第二，本组采用单一方法治疗，未行骨移植或注射激素、骨替代物等治疗, 未与联合手术方法进行比较。第三，因回顾性研究样本量较少，术后随访时间短，尚不能准确分析预后和复发的影响因素等。第四，人们普遍认为UBC具有一定的自限性，随着青春发育期结束，部分骨囊肿可以自愈。然而，Donaldson等^[25]最新研究表明，在生长板闭合后，约87%的骨囊肿未完全愈合，但无症状，因此有必要将随访时间延长至成年早期阶段。未来仍需多中心大样本前瞻性临床试验与目前的循证治疗方法进行比较，以得出更准确的危险因素分析结果。

综上所述，儿童股骨近端UBC的预后与囊肿指数有关，与年龄、性别、病变侧别、有无骨折、囊肿性质及TEN数量无关。使用TEN治疗儿童股骨近端UBC可以持续引流、减压，促进囊肿愈合，减少并发症，是儿童股骨近端UBC的一种安全有效的治疗选择。

利益冲突  所有作者声明不存在利益冲突

作者贡献声明  徐涛涛、李论负责文献检索，徐涛涛、李论负责论文设计，李训礼、唐滋诞、吕敏捷负责数据收集，李训礼、唐滋诞、吕敏捷负责研究结果分析与讨论，徐涛涛负责论文撰写；徐涛涛、李论负责全文知识性内容的审读与修正