卒中是影响儿童神经系统的重要疾病之一，大多数患儿遗留永久性神经功能缺陷，年发病率约为1.4/10万人年其中50%为出血性卒中^[1]。脑动静脉畸形(cerebral arteriovenous malformations, cAVM)破裂占儿童颅内出血的30% ~50%，是儿童出血性卒中的最常见原因^[2-3]。10% ~30%的cAVM破裂出血患儿死亡，20% ~40%出现神经功能残疾，并可能诱发脑积水等并发症^[4-6]。儿童患者预期寿命较长，累积出血风险较高，预期终身出血风险显著高于成人患者^[7-8]。因此，对于儿童cAVM，更需要合理应对和处理。研究表明，血管团位置及大小、深静脉引流、单一供血动脉、脑室系统受累等可能是儿童cAVM出血性表现的相关因素^[9-10]。cAVM的治疗方式包括手术切除、血管内栓塞、放射治疗和联合治疗^[11-13]。然而，目前关于cAVM的综合治疗主要针对成人，儿童cAVM的最佳治疗方案尚未建立。本研究旨在分析儿童cAVM的临床特征，评估cAVM治疗中不同手术方式的差异，并分析其临床转归。

资料与方法 一、临床资料

回顾性分析2022年6月至2024年6月浙江大学医学院附属儿童医院神经外科连续收治的cAVM患儿临床资料，患儿均最终接受手术治疗。排除标准为硬脑膜动静脉瘘、软脑膜动静脉瘘、海绵状血管畸形或其他类型脑血管畸形。均经DSA检查证实, 最终该研究纳入29例cAVM患儿。采取介入栓塞联合显微手术治疗10例，为介入栓塞联合手术组；单纯手术治疗19例，为单纯手术组。本研究经过浙江大学医学院附属儿童医院伦理委员会审核批准(2025—IRB—0081)。

二、临床数据

收集患儿年龄、性别、症状及治疗方式等。从DSA图像中获取cAVM的解剖特征数据，并根据Spetzler-Martin评分进行分级。同时记录两组患儿显微镜下手术时间，出血量，住院天数，手术切除情况。所有患儿出院时使用改良Rankin量表(modified Rankin Scale, mRS)进行预后评估，将mRS评分≥3分定义为残疾。

三、统计学处理

使用SPSS 27.0进行统计学分析，连续型变量(包括患儿年龄，cAVM大小，镜下手术时间，出血量，住院天数)的组间比较使用t检验或Mann-Whitney U检验，服从正态分布的数据以x±s表示，不服从正态分布的计量资料采用M(Q₁, Q₃)表示。计数资料组间(包括性别、mRS评分、Spetzler-Martin分级)比较采用卡方检验或Fisher精确概率法。P < 0.05为差异有统计学意义。

结果 一、临床基线数据

单纯手术组19例，其中Spetzler-Martin分级1~3级17例、4级2例；介入栓塞联合手术组10例，其中Spetzler-Martin分级1~3级8例、4级2例。入院时单纯手术组mRS评分≥3分10例，介入栓塞联合手术组mRS评分≥3分4例。两组患儿临床症状主要为头痛、呕吐、偏瘫，偏盲等，临床基线数据见表 1。

单纯手术组患儿显微镜下操作时间140.0(102.0, 160.0)min，失血量(174.7±99.4)mL，完整切除率为84.2%，住院时间16.0(13.0, 23.0)d。介入栓塞联合手术组患儿显微镜下操作时间72.0(63.0, 120.0)min，失血量(107.0±27.1)mL，完整切除率为90.0%，住院时间11.0(10.0, 14.0)d。两组镜下手术时间、出血量和住院时间差异有统计学意义(P < 0.05)，完整切除率和残疾率差异无统计学意义(P＞0.05)，见表 2。

二、治疗结果

本研究无一例术中及术后死亡，观察期间无一例发生再出血、术后癫痫等并发症。单纯手术组术前肌力正常的患儿中，有2例肌力下降至3级，经保守治疗后肌力恢复正常。介入栓塞联合手术组中有1例肌力下降至3级，于出院前恢复至5级。单纯手术组中，18例最初表现为局灶性神经功能缺损的患儿中，6例获得完全改善；2例(10.5%)术后仍有偏瘫，出院时mRS评分≥3分，被归类为残疾；89.5%的患儿结局良好，无残疾(mRS 0分)人数占31.6%，轻微残疾(mRS 2分)人数占57.9%。介入栓塞联合手术组入院时存在残疾患儿中，3例完全改善，1例(10.0%)仍有偏瘫，出院时mRS评分为3分，被归类为残疾。统计学分析显示，术前更高的mRS评分和Spetzler-Martin分级是影响预后的风险因素(P < 0.05)，最终有残疾和无残疾的患儿年龄、术中出血量、cAVM大小比较，差异无统计学意义(P>0.05)，见表 3。

讨论

cAVM的术前栓塞是为了便于手术切除，尽管其对手术切除的影响尚未明确。但我们的研究表明栓塞和手术效能指标之间存在关联。本研究发现，在儿童患者中，术前栓塞有助于减少手术出血量和镜下操作时间，并缩短住院时长，但是不同手术方式与患者残疾率并不相关，而术前mRS评分和Spetzler-Martin分级与患儿预后相关。

目前cAVM的治疗仍然是一个挑战，在cAVM的治疗方式中，显微外科手术的完全闭塞率最高，远期出血风险最低，但病死率最高^[14]。术前栓塞的目的在于缩小畸形血管团体积，闭塞功能区或深部病灶的畸形血管，降低手术风险。栓塞治疗已被证实是改变cAVM病灶血流动力学的有效方法^[15]。

目前关于术前栓塞病例的临床结局文献报道尚不一致。一项大规模研究发现，术前栓塞与单纯手术相比，术前栓塞的患儿具有较长的中位数手术时间，且与出血量不相关^[16]。我们的研究显示，术前栓塞的患儿镜下切除时间显著低于单纯手术组，两项研究结果存在差异可能是由于我们的研究只计算了镜下手术时间而非全程手术时间。在另一项研究中，Jafar等^[17]发现cAVM大小和Spetzler-Martin分级不能预测栓塞病例的失血量，认为栓塞有可能掩盖一些具有较高风险的特征。但我们的研究证实，术中出血量在栓塞组和非栓塞组之间存在统计学差异，术前栓塞能显著减少术中出血，术前栓塞组患儿出血量较单纯手术组少约70 mL。在闫海等^[18]的研究中，治疗组术后神经功能障碍发生率明显低于对照组，术中出血量少于对照组，差异具有统计学意义(P＜0.05)，这与我们的研究结果相似。此外，有研究表明Spetzler-Martin分级影响cAVM破裂出血和完整切除率^[19-20]。我们的研究表明Spetzler-Martin分级与患儿短期预后相关，但目前关于这方面的研究较少。

我们的研究表明，栓塞联合手术有助于减少出血量和手术时间，减少住院天数，这可能与栓塞有关。术中栓塞存在以下优点：①被栓塞血管质地变硬，张力降低，利于分离正常脑组织与病灶。②术前栓塞可以减少病灶血供，减小病灶体积，减少术中出血，改善血管调节，并可能降低术后再出血发生率。③栓塞病灶颜色改变，利于病灶辨认与分离。④可能对未获全切患儿的放射治疗有帮助^[21-22]。

已有研究提示，治疗前mRS评分较差与不良结局显著相关^[23-24]。这与我们的研究结果一致。有研究表明术中出血量是影响预后的唯一风险因素^[25]。但我们的研究并未发现短期预后与术中出血量的相关性。

本研究中，介入栓塞联合手术组完整切除率为90.0%，单纯手术组为84.2%。虽然联合手术组完整切除率更高，但差异并无统计学意义(P>0.05)，这可能与病例数过少有关。与之类似，在闫海等^[18]的研究中，治疗组与对照组的完全切除率分别为93.10%、89.66%，差异亦无统计学意义(P>0.05)。但张涛等^[26]的研究结果表明，联合手术能够降低cAVM患儿出血等并发症的发生率，提高完整切除率。

综上，介入栓塞联合显微手术切除治疗儿童cAVM能够减少患儿出血量及住院时间，减少镜下操作时间，是一种安全有效的根治性治疗方法。患儿预后与入院时mRS评分和Spetzler-Martin分级相关。

利益冲突  所有作者均声明不存在利益冲突

作者贡献声明  章培良、石武杰负责文献检索，沈志鹏、石武杰负责论文设计，张文博、章培良负责数据收集，石武杰、张文博负责研究结果分析与讨论以及论文撰写；沈志鹏负责全文知识性内容的审读与修正