先天性肌性斜颈(congenital muscular torticollis，CMT)是一种出生后短期内即可表现出的姿势异常，既往研究报道存活婴儿CMT的发病率为3.9% ~16%^[1-3]。CMT的临床特征为单侧胸锁乳突肌挛缩造成患侧头颈侧偏及对侧颈部旋转受限，伴或不伴患侧胸锁乳突肌(sternocleidomastoid，SCM)包块。目前CMT的治疗共识是早发现、早治疗，3月龄内即可开始物理治疗^[4]。如果不治疗或者延迟治疗，CMT可导致颅面部畸形、颈椎畸形、颈部疼痛及活动受限，最终可能需要手术干预。目前国际上对于CMT患儿早期物理治疗主要推荐手动牵拉胸锁乳突肌方案^[5]。本研究旨在初步探讨手动牵拉治疗后CMT患儿SCM包块的转归规律。

回顾性分析2017年5月至2019年5月于南京医科大学附属儿童医院就诊的CMT患儿资料。病例纳入标准：①初诊月龄≤3个月；②初诊时颈部B超提示存在SCM包块；③接受本院骨科及康复科专业医师指导后，居家行牵拉治疗并定期随诊；④有3次及以上就诊记录；⑤总随访时间≥3个月，或总随访时间 < 3个月但末次随访时B超提示包块已消失。排除标准：①来本院就诊时已在外院行物理治疗，或随访过程中更改为外院物理治疗方案；②随访过程中检查合并有斜视、先天性颈椎畸形及需要同时治疗的其他骨骼肌肉系统畸形或神经系统相关疾病。根据上述纳入及排除标准，最终共有209例伴并SCM包块的CMT患儿纳入本研究(表 1)。男132例，女77例；初诊日龄为(37±19)d；包块所在侧别：左侧95例，右侧113例，双侧1例；随访时间(9.4±3.5)个月。

表 1 Table 1

表 1 不同性别CMT患儿初诊时SCM包块参数比较 Table 1 Comparison of baseline profiles of SCM tumor between genders

表 1 不同性别CMT患儿初诊时SCM包块参数比较 Table 1 Comparison of baseline profiles of SCM tumor between genders 分组 侧别(例) 初诊日龄 (x±s，d) 初诊包块长径 (x±s，mm) 初诊包块短径 (x±s，mm) 初诊包块横截面积 (x±s，mm2) 左侧 右侧 双侧 男(n=132) 62 69 1 37.2±19.1 29.0±5.6 12.6±2.4 293.5±96.8 女(n=77) 33 44 0 37.7±20.2 28.6±5.6 12.2±2.3 280.0±91.0 t值 - -0.192 0.470 1.166 1.040 P值 0.726 0.669 0.818 0.640 0.458 注  CMT：先天性肌性斜颈；SCM：胸锁乳突肌；-代表此处采用Fisher精确概率法进行组间比较，无对应的统计值

CMT患儿经初诊评估后，由儿童骨科主治及以上职称医师进行SCM手动牵拉训练示范，具体操作过程为：患儿平躺于床头，患儿家长站在床边将患儿上身及双肩扶稳，医师站在床头从两侧扶住患儿头部，将头移出床的边缘并悬空枕部。医师扶住患儿头部，由患侧向健侧进行侧方牵拉，再扶住患儿头部，由健侧向患侧进行旋转牵拉^[6]。操作过程中注意动作轻柔、力量适中，每次牵拉感觉到肌肉张力后，维持10 s再放松，休息10 s后再进行下一次牵拉。家长学习完成上述治疗方案后自主操作，医师评估合格后嘱其帮助患儿居家锻炼，每天总锻炼时长为30 min，可分3~6次完成。建议患儿复查时间间隔为1~3个月，每次复诊时重新评估家长操作规范程度，若不合格则由本院康复科专业技师进行再次辅导，操作合格后再嘱其继续帮助患儿居家锻炼。

初诊及每次随访时皆进行颈部B超检查。通过探头在患侧胸锁乳突肌上进行扫查，找到包块面积最大的横截面，测量该平面下参数包括颈部包块长径(long diameter, LD)和短径(short diameter, SD)。并计算横截面积(cross-section area, CSA)，公式为$\mathrm{CSA}=\frac{\pi \times \mathrm{LD} \times \mathrm{SD}}{4}\left(\mathrm{~mm}^2\right) $。

每次复查时评估患儿头部倾斜程度、颈部旋转受限程度以及局部包块触诊结果，并复查B超评估包块大小变化。当B超提示包块消失时与患儿家长沟通，若患儿无明显头部倾斜且颈部被动旋转活动受限范围 < 5°，可终止牵拉治疗。后续每3~6个月复查一次，若颈部被动活动受限范围＞5°或仍存在直观可见的头部倾斜，仍需进行牵拉治疗并定期复查。若持续牵拉治疗6个月以上无明显改善，需与患儿家长交待后续手术干预的可能性。

本研究先按性别分组，其中男性组132例、女性组77例。所有患儿均获3次及以上就诊，其中71例患儿获4次及以上就诊。按照初诊或复诊时月龄，1月龄141例、2月龄67例、3月龄91例、4月龄51例、5月龄49例、6月龄58例、7月龄32例、8月龄39例、9月龄22例、10月龄16例、11月龄11例、12月龄118例、大于12月龄15例。按照“6月龄以内B超发现包块已消失”、“6月龄以上B超发现包块已消失”以及“末次随访时仍未提示包块已消失”将患儿分为Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ组，其中Ⅰ组83例、Ⅱ组105例、Ⅲ组21例。首先按性别统计患儿人口学特征及初诊包块参数等基本信息，再分别比较CMT患儿在不同就诊次序及就诊月龄时SCM包块参数的变化。在此基础上，再比较Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ组间患儿性别分布、包块侧别分布、初诊日龄、初诊包块参数及总随访时间。

采用SPSS 22.0进行统计学分析。服从正态分布的连续型变量采用x±s表示；不同性别患儿包块参数的比较采用两独立样本t检验，侧别分布的比较采用Fisher精确概率法；不同就诊次序及月龄时患儿包块参数的比较以及Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ组间包块参数及随访时间比较采用单因素方差分析，两两比较采用SNK法。Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ组间性别及包块侧别分布比较采用卡方检验。P＜0.05为差异具有统计学意义。

本研究所纳入209例CMT患儿初诊时基本信息详见表 1。SCM包块平均长径为(28.8±5.6)mm，短径为(12.5±2.4)mm，横截面积为(288.5±94.9)mm²；男女组别间初诊包块参数差异均无统计学意义(P>0.05)，见表 1。

本研究纳入CMT患儿从第1次就诊到第4次就诊，SCM包块各参数呈逐渐减小趋势，差异具有统计学意义(P＜0.05)，见表 2、图 1。

表 2 Table 2

表 2 不同B超复查次数CMT患儿的SCM包块参数变化(x±s) Table 2 Changing of SCM tumor parameters with different visiting orders(x±s)

表 2 不同B超复查次数CMT患儿的SCM包块参数变化(x±s) Table 2 Changing of SCM tumor parameters with different visiting orders(x±s) 分组 长径(mm) 短径(mm) 横截面积(mm2) 第1次(n=209) 28.9±5.6 12.4±2.4 288.1±94.4 第2次(n=209) 17.1±14.0a 7.1±5.8a 157.6±146.4a 第3次(n=209) 5.9±11.4b 2.4±4.7b 52.1±109.1b 第4次(n=71) 1.0±5.2c 0.4±2.3c 9.4±53.7c F值 329.260 356.030 281.740 P值 < 0.001 < 0.001 < 0.001 注  CMT：先天性肌性斜颈; SCM：胸锁乳突肌；a代表与第1次就诊时相比，差异有统计学意义；b代表与第2次就诊时相比，差异有统计学意义；c代表与第3次就诊时相比，差异有统计学意义

图 1 CMT患儿经被动牵拉治疗后B超检查SCM包块变化过程 Fig.1 Changing process of sternomastoid tumorafter manual stretching 注  A: 1月龄女性患儿，右侧胸锁乳突肌包块，初诊包块长径36 mm、短径13 mm；B: 4月龄，包块长径24 mm、短径10 mm；C: 8月龄，B超示包块已消失；D: 11月龄第4次就诊；E: 17月龄第5次就诊

本研究纳入CMT患儿从1月龄就诊时至12月龄就诊时，SCM包块各参数总体呈逐渐减小趋势(P＜0.05)。大于12月龄就诊的所有患儿均未检测出包块存在，见表 3。

表 3 Table 3

表 3 CMT患儿不同就诊月龄时SCM包块参数变化(x±s) Table 3 Changing process of SCM tumor parameters with different visiting months(x±s)

表 3 CMT患儿不同就诊月龄时SCM包块参数变化(x±s) Table 3 Changing process of SCM tumor parameters with different visiting months(x±s) 就诊月龄(月) 长径(mm) 短径(mm) 横截面积(mm2) 1(n=141) 28.4±6.6 12.3±2.7 284.3±100.1 2(n=67) 28.3±6.5 12.4±2.9 287.5±104.7 3(n=91) 21.2±12.5a 8.7±5.1a 192.7±131.5a 4(n=51) 18.6±13.6 7.8±5.7 173.0±146.9 5(n=49) 16.2±14.7b 6.7±6.1 152.3±159.9 6(n=58) 9.2±13.6 3.8±5.6c 85.0±132.7c 7(n=32) 13.0±14.7 4.8±5.5 109.5±135.2 8(n=39) 6.2±11.2d 2.5±4.7d 51.9±106.0d 9(n=22) 6.0±11.2 2.6±5.0 52.9±107.7 10(n=16) 5.9±12.8 2.6±5.6 64.3±145.4 11(n=11) 4.3±9.6 1.8±4.3 35.0±86.3 12(n=118) 1.7±7.0 0.7±2.8 15.7±65.7 >12(n=15) 0.0±0.0 0.0±0.0 0.0±0.0 F值 56.640 63.110 48.360 P值 < 0.001 < 0.001 < 0.001 注  CMT：先天性肌性斜颈; SCM：胸锁乳突肌; a代表与2月龄组相比，差异有统计学意义；b代表与4月龄组相比，差异有统计学意义；c代表与5月龄组相比，差异有统计学意义；d代表与7月龄组相比，差异有统计学意义

本研究所纳入209例CMT患儿中，从3月龄开始逐渐有部分的患儿B超提示包块已消失，该比例从3~12月龄逐渐上升(图 1)。至末次随访时，有188例(90.0%，188/209)在随访过程中B超提示包块已消失，21例(10.0%，21/209)仍未提示消失。末次随访仍未提示消失的患儿中，4例随访到12月龄，另17例末次随访时均不足12月龄。去除相应随访月份不足的病例后，上述B超提示包块已消失比例从6~12月龄时进一步提高(图 2)。

图 2 CMT患儿B超检查显示SCM包块已消失比例随就诊月龄变化折线图 Fig.2 Type B ultrasonography of CMT children indicated that proportion of SCM mass disappeared with age of treatment 注  CMT：先天性肌性斜颈; SCM：胸锁乳突肌

本研究所纳入209例CMT患儿中，在6月龄以内B超提示包块已消失者83例(39.7%，Ⅰ组)，6月龄以上提示已消失者105例(50.2%，Ⅱ组)，末次随访仍未提示消失者21例(10.0%，Ⅲ组)。表 4对这三组患儿的相关参数进行了对比。结果提示三组患儿的初诊日龄、性别比例、侧别比例、初诊包块长径差异无统计学意义(P＞0.05)，而初诊包块短径、初诊包块横截面积及随访时间之间差异有统计学意义(P＜0.05)。男性、女性比例在Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ组中有逐渐增加趋势，但差异无统计学意义(P=0.277)。Ⅲ组患儿初诊包块短径及横截面积明显大于Ⅰ组患儿(P＜0.05)，随访时间Ⅲ组患儿明显小于Ⅱ组(P＜0.05)。男性、女性患儿B超提示包块消失月龄分别为(8.7±4.4)个月、(7.5±3.3)个月，差异有统计学意义(P＜0.05)。

表 4 Table 4

表 4 CMT患儿在不同时间发现SCM包块消失的人口特征及包块参数比较 Table 4 Comparison of demographic profiles and SCM tumor parameters among three groups

表 4 CMT患儿在不同时间发现SCM包块消失的人口特征及包块参数比较 Table 4 Comparison of demographic profiles and SCM tumor parameters among three groups 分组 例数 男/女 (例) 左/右 (例) 初诊日龄 (x±s，d) 初诊包块长径 (x±s，mm) 初诊包块短径 (x±s，mm) 初诊包块横截面积 (x±s，mm2) 随访时间 (x±s，月) ≤ 6个月提示消失组(Ⅰ组) 83 48/35 36/46 36.0±18.9 28.5±5.4 11.9±2.3 273.5±90.6 8.3±3.6 >6个月提示消失组(Ⅱ组) 105 68/37 49/56 38.4±20.6 28.7±5.8 12.6±2.3 291.3±94.4 10.7±3.1a 末次随访未消失组(Ⅲ组) 21 16/5 10/11 37.1±14.0 30.7±5.0 13.6±2.4a 335.0±98.5a 6.9±2.3b 统计量 χ2=2.661 χ2=0.177 F=0.356 F=1.261 F=5.029 F=3.680 F=19.580 P值 0.277 0.918 0.701 0.286 0.007 0.027 < 0.001 注  a代表与Ⅰ组相比，差异有统计学意义；b代表与Ⅱ组相比，差异有统计学意义

根据临床表现及影像学差异，目前CMT被分为SCM包块型、肌肉型及姿势型，其中SCM包块型最为常见，占所有CMT患儿的47.2% ~96.3%^[6-9]。CMT右侧多于左侧，男性多于女性^[6-11]。对于包块大小的评估，既往多采用最大横径(即长径)来衡量。Cheng等^[12]报道了445例存在SCM包块的CMT患儿，其中117例(26.3%)横径0.5~1.5 cm，328例(73.7%)横径2.0~3.0 cm。由于SCM包块在B超横截面上类似于椭圆形，本研究除纳入传统的SCM包块长径外，还纳入了SCM包块短径和SCM包块横截面积进一步评价包块大小^[12-13]。

对于存在SCM包块CMT患儿的保守治疗，国内传统医学多采用局部包块推拿按摩、中药外敷、针刺治疗等方法，国际上则多采用手动牵拉治疗为主的物理治疗方法^[14]。Cheng等^[12]于2001年回顾了香港中文大学威尔斯亲王医院骨科在1985—1997年接受手动牵拉治疗的445例存在SCM包块的CMT患儿临床效果，随访3.5年后疗效优良率达90%以上。这一治疗理念在其他团队的报道中也得到了肯定^{[8, 10, 13, 15]}。美国儿童物理治疗学会在2013年发布了CMT物理治疗的临床指南，其中对于具体物理治疗干预的方法主要推荐手动牵拉胸锁乳突肌治疗，并认为开始时间越早，治疗效果越好，且治疗周期越短^[16]。该协会在2018年对指南进行了更新，其中物理治疗部分仍坚持2013版中对于手动牵拉治疗的推荐，并主张每日进行手动牵拉治疗^[5]。本中心自2015年起逐渐转变CMT的物理治疗理念，由传统的颈部包块局部按摩转向胸锁乳突肌手动牵拉治疗。本组患儿接受牵拉治疗后，随着就诊次数和患儿月龄的增加，包块参数呈逐渐减小趋势。随访至6月龄的患儿中，有40.3 %的患儿B超提示包块已消失。随访至1岁时有94.3%的患儿B超提示包块已消失，说明手动牵拉治疗后SCM包块的转归总体令人满意。此外，并不是所有CMT患儿在SCM包块消失时都能即刻复查，故包块实际消失时间要早于B超检查提示已消失时间。

既往文献报道，CMT保守治疗效果的影响因素包括初诊月龄、是否存在颈部包块、初诊时颈部旋转受限程度、治疗频率、性别及胸锁乳突肌是否拉断^{[6, 9, 12]}。Cheng等^[6]认为CMT患儿的保守治疗应于1岁以内开始，且初诊年龄大于1个月、合并右侧SCM包块、颈部旋转受限15°以上的患儿需要更长的治疗时间，疗效评分也相对较低。Tatli等^[8]报道了311例CMT患儿进行平均6.3个月的手动牵拉治疗后治愈率为95%，但患儿存在SCM包块、初诊时间在6周龄以上会降低成功率。Petronic等^[10]将980例CMT患儿按首诊年龄分组，发现3月龄以内就诊的患儿平均牵拉治疗时间在6个月以内，超过3月龄再进行牵拉治疗所需的治疗周期明显增加。赵章帅等^[9]分析了1 142例CMT患儿的综合保守治疗效果，也认为颈部包块的存在及初诊日龄是影响CMT患儿保守治疗效果的因素。目前关于CMT患儿的保守治疗开始时间，指南和综述多推荐在3月龄以内开始最佳^[4-5]。单纯分析有SCM包块的CMT患儿时，Cheng等^[12]及赵章帅等^[9]都认为牵拉治疗过程中出现SCM被拉断听到弹响的患儿，治疗所需的时间反而更短、效果更好。分析其原因可能是SCM被拉断后达到了手动肌肉松解的效果。本研究纳入患儿初诊月龄在3个月以内，满足保守治疗的最佳时间条件。根据末次随访B超是否提示包块已消失以及发现包块已消失的时间进行分组比较，结果提示三组间性别比例、初诊包块参数及随访时间存在差异。Petronic等^[10]报道男性CMT患儿所需物理治疗时间更长。本研究结果也提示男性患儿B超发现包块已消失时间要晚于女性。本研究Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ组中男性女性比例逐渐增加，但差异无统计学意义(P=0.277)，这种潜在性别差异有赖于更大样本的研究去证实。本研究还发现，虽然三组患儿初诊时包块长径无明显差异，但短径和横截面积之间存在差异，特别是Ⅰ组和Ⅲ组之间。这提示初诊时SCM包块较小的患儿B超发现包块已消失时间更早，同时也提示应采取多参数联合评估包块大小。值得注意的是，末次随访时B超仍未提示Ⅲ组随访时间在三组中最短，且本研究中并未发现1岁以上复查B超提示包块仍存在的患儿。笔者分析可能是部分家长在居家锻炼过程中触诊发现包块已消失，但选择不继续来复查，因此未能随访至1岁。

本研究的不足之处在于，由于回顾性研究的设计，并非所有患儿在就诊时都进行了颈部旋转及头部偏斜程度的量化记录，因此本研究未能分析上述参数对于包块转归的影响。其次，由于居家锻炼时的标准化程度及依从性无法准确衡量，也可能会对结果产生影响。此外，由于复查流程的宣教和家长依从性仍存在不足，本研究未能准确记录实际的包块临床及影像学消失时间。但目前统计所得已能反映手动牵拉治疗后SCM包块的良好转归结果，而实际的效果和消失时间可能优于统计所得。

综上所述，有SCM包块的CMT患儿在3月龄内开始进行牵拉治疗，绝大部分SCM包块可在1岁以内消失；男性患儿B超发现SCM包块消失时间晚于女性；加强治疗宣教及提高复诊依从性可更准确地评估包块转归过程。

利益冲突  所有作者声明不存在利益冲突

作者贡献声明  文献检索为汪飞、张婧；论文调查设计为汪飞、张婧、唐凯；数据收集与分析为汪飞、张婧、倪磊、孙耀金；论文结果撰写为汪飞、张婧；论文讨论分析为汪飞、张婧、唐凯、朱善良、楼跃