儿童血源性骨骺骨髓炎(hematogenous epiphyseal osteomyelitis, HEO)是一种骨感染性疾病,可能导致骺板破坏,如不能及时诊治可能造成严重后遗症。目前关于骨骺骨髓炎的报道很少,现将首都儿科研究所附属儿童医院小儿骨科收治的2例儿童股骨远端骨骺骨髓炎及相关文献复习结果报告如下。本研究经首都儿科研究所附属儿童医院伦理委员会审批通过(SHERLLM2022013)。
病例1:患儿,男,36月龄。入院前2个月出现发热,体温最高38.5℃,左膝疼痛伴肿胀,于当地医院行膝关节穿刺治疗,抽出黄色脓液,考虑化脓性关节炎并行关节切开冲洗引流术,术后静脉输注抗生素,1周后体温正常,支具固定膝关节伸直位1个月,去除支具后屈膝畸形逐渐加重。入院时查体:体温36.5℃,浮髌(-),膝关节屈曲位置固定于90°。实验室检查:白细胞9.3×109/L,血沉51 mm/h,C反应蛋白11.7 mg/L,血液微生物培养阴性,结核菌素实验和T细胞斑点结果均正常。X线片显示左股骨外髁骨骺一圆形透光区,密度不均匀。CT显示左股骨下端骨骺部有骨质破坏,病灶约1.5 cm×1.0 cm×1.0 cm。MRI显示左股骨远端外髁骨骺内,T2加权像呈高信号,T1加权像呈低信号,边界清楚,关节面光滑,内、外侧半月板形态和信号均未见异常,软骨关节面信号连续,病灶未突入膝关节。患儿在全身麻醉下行病灶清除术,术中见左膝关节内、外侧间隙严重狭窄,滑膜充血水肿,左侧股骨外侧髁关节软骨侵蚀破坏,骨质缺损区约1.5 cm×1.0 cm×1.0 cm,刮除病灶,可见炎性肉芽组织,送病理检查和细菌培养,结果显示存在大量炎细胞,细菌培养阴性;术后输注抗生素以及石膏制动;术后第6周,白细胞8.1×109/L,血沉5 mm/h,C反应蛋白0.5 mg/L。术后6周去除石膏固定,逐步进行功能锻炼。术后4个月查体:膝关节活动范围20° ~100°;实验室检查结果正常;X线正侧位片显示左股骨外髁骨骺一边缘硬化的圆形透光区。
病例2:患儿,女,32月龄。入院前10 d摔倒后出现左侧小腿疼痛,无皮肤缺损,膝关节活动正常。入院前3天左膝关节疼痛,不能伸直。入院时查体:体温36.5℃,左膝关节肿胀,皮温不高,左膝关节屈曲位30°,伸直受限,屈曲疼痛。实验室检查:白细胞7.5×109/L, 血沉31 mm/h,C反应蛋白12 mg/L,血液细菌培养阴性,结核菌素实验和T细胞斑点结果均正常;左膝关节X线片未见明显异常。MRI显示左膝关节周围软组织肿胀,左侧股骨远端骨骺外侧见T2加权像呈高信号,T1加权像呈低信号,局限于骨骺内。关节软骨未见异常信号,且软骨关节面信号连续,未突入膝关节内。患儿在全身麻醉下行左股骨病灶清除术,左膝关节清洗引流术。术中见关节滑膜充血水肿,吸出淡黄色浑浊液体约20 mL。清理外侧髁骨质破坏区,大小均约1.0 cm×2.0 cm×1.0 cm,刮出少量炎性肉芽组织。病理切片显示大量炎性细胞,脓液细菌培养结果显示无细菌生长。术后予抗炎和营养支持治疗,术后2周血常规和血沉恢复正常,膝关节屈伸活动正常,无压痛,继续抗炎治疗6周,治愈出院。术后2个月MRI显示病变正在逐渐吸收。
儿童血源性骨髓炎好发于长管状骨干骺端,原因是干骺端血管袢内血流缓慢,有利于细菌停留,且干骺端缺乏网状内皮系统,抗感染能力较差[1-2]。发生于骨骺的骨髓炎较少见,一般认为儿童骨骺骨髓炎是干骺端病灶通过穿越骺板的营养血管蔓延而来,仅见于1岁以内[3]。15个月以上幼儿干骺端与骨骺之间的交通血管明显减少,形成了血运屏障,这是大龄儿童几乎不患骨骺骨髓炎的病理解剖学基础[4-5]。Rosenbaum等[6]通过血管造影发现骨骺和干骺端的血供主要来自Hunter's环,这些小动脉之间有大量交通支,血液通过骨骺动脉进入骨骺,然后在骨骺内通过小动脉网向四周扩散达到骺软骨和关节软骨,再经小静脉网回流至骨化中心。骨骺区域软骨下静脉分布不规则且静脉管径变细,从而出现干骺端血流缓慢,导致细菌滋生;因此该研究者认为骨骺也是骨髓炎的易感部位。骺板血运屏障在一定程度上阻止了细菌的通过,可能是血源性骨骺骨髓炎发病率低的原因。本组报道的2例年龄分别为32个月和36个月,这与传统理论不相符。该病一旦出现,如延误诊治,多会累及骺板,极可能出现骨骺早闭、骨坏死、晚期难以治愈的关节畸形,严重影响日常生活。
骨骺骨髓炎致病菌主要为金黄色葡萄球菌,其次是结核分枝杆菌、沙门氏菌和真菌,但是血液微生物培养阳性率不高[7-8]。Rasool[9]报道仅29%的病例血液或者脓液中培养出金黄色葡萄球菌。Ceroni等[10]报道的14例中有11例C反应蛋白和白细胞计数均正常,且血培养阴性。
骨骺骨髓炎常为急性或亚急性。急性骨骺骨髓炎特点是起病急,进展迅速,常表现为局部压痛和跛行,伴有全身症状,实验室检查可见白细胞增多,血沉增快,C反应蛋白升高。在病程早期,X线片的表现通常是正常的[11]。亚急性骨骺骨髓炎特点是起病隐匿,偶有轻微创伤史,通常局部有轻微疼痛且部位局限,症状常因活动而加重,无或仅有轻度全身症状,实验室检查指标通常正常,X线片通常显示界限清楚的溶骨性病灶[12]。King等[13]认为亚急性骨髓炎的发生可能与宿主的耐药性增加、致病菌毒性较低有关。本组病例2的临床表现符合亚急性骨骺骨髓炎的特点,摔倒可能导致骨和软组织出血,血液可以作为良好的细菌培养基,从而促进骨髓炎的发生发展。Huang等[14]报道1例踝关节扭伤导致胫骨远端骨骺骨髓炎,由于延迟诊治,逐渐进展为化脓性踝关节炎。本组病例2的早期X线片表现正常,并未出现低密度溶骨性病灶。
绝大多数血源性骨骺骨髓炎发生在股骨远端骨骺和胫骨近端骨骺。关于血源性骨骺骨髓炎的发病部位,Sorensen等[15]报道的21例中,股骨远端骨骺16例,Green等[16]报道的8例中,股骨远端骨骺7例。本组2例均为股骨远端骨骺受累。其他部位骨骺受累概率很低,可能是因为膝关节附近的骨骺具有发育良好的血管结构,更容易出现感染[10]。
骨骺骨髓炎的X线片特征性表现不如骨干骨髓炎或干骺端骨髓炎明显。早期X线表现可能正常,晚期会出现边缘清晰的低密度溶骨性病灶,可见边缘硬化。因此骨骺骨髓炎应与软骨母细胞瘤、骨样骨瘤、骨嗜酸性肉芽肿相鉴别。对于软骨成分较多的婴儿期骨骺,由于X线片不显影,因此诊断更加困难,而MRI检查至关重要。MRI常表现为病灶在T2加权像呈高信号,T1加权像呈低信号。MRI可以更早地定位病变,显示病变范围,进行术前规划,区分感染与骨肿瘤[17]。同位素骨扫描通常用于需X线摄片以外的检查来确诊、而又不能进行MRI检查者,或感染部位不能确定以及怀疑多处感染者。应用骨扫描早期诊断儿童急性血源性骨髓炎具有灵敏度高、简便易操作等特点,但其诊断结果缺乏特异性,存在一定的假阳性率和假阴性率,且放射性相对较大,家长不愿意接受。
由于金黄色葡萄球菌为儿童血源性骨髓炎的主要致病菌,因此在未获得明确微生物培养结果前可行经验性抗生素治疗。血源性骨骺骨髓炎可通过早期手术清创、负压冲洗引流,联合4~6周抗生素进行治疗[18]。关节镜技术的快速发展使其在骨髓炎诊疗方面也得到了广泛应用,与传统切开手术相比,患儿术后疼痛轻,康复周期短,且切口微创、美观,对关节功能影响小,有利于尽早恢复患儿功能。对于骨骺骨髓炎延迟治疗者,由于骨骺位于关节内,脓液可穿破关节软骨而发生化脓性关节炎,可能导致关节囊破坏,出现病理性关节脱位等早期并发症[19]。Kao等[20]报道2例急性股骨远端骨骺骨髓炎,由于延迟诊断导致化脓性膝关节炎,随后对膝关节进行切开冲洗引流结合抗生素治疗,术后患儿恢复良好,膝关节屈伸活动正常。骨骺骨髓炎可累及骺板,造成骨骺早闭、骨坏死,晚期产生膝内、外翻畸形。Song等[21]报道3例胫骨近端骨骺骨髓炎,晚期出现膝内、外翻畸形。本组病例1出现化脓性膝关节炎后,虽然积极进行手术以及消炎、对症支持治疗,但术后患儿膝关节屈伸活动受限,活动范围20° ~100°; 同时该患儿骨骼尚未成熟,因此无法评估骨骺骨髓炎对患儿肢体长度差异和膝关节内外翻畸形的最终影响,需要长期随访。
综上所述,儿童骨骺骨髓炎好发于膝关节附近骨骺,起病隐匿,就诊时常表现为局部疼痛、肿胀,易与肿瘤性骨疾患相混淆;实验室检查以C反应蛋白和血沉升高为主;早期X线检查结果可为阴性,MRI常表现为病灶在T2加权像呈高信号,T1加权像呈低信号,有助于临床诊断。提高对骨骺骨髓炎的认识是本病获得早期诊断的必要条件。应该及时明确诊断,积极早期手术,足量、长疗程使用抗生素,避免并发症发生。
利益冲突 所有作者声明不存在利益冲突
作者贡献声明 文献检索为张江潮;论文调查设计为张江潮、刘振江;论文讨论部分:张江潮、刘振江
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