Chiari畸形即小脑扁桃体下疝畸形(Chiari malformation, CM), 于1891年由Chiari提出,是指小脑扁桃体等后颅窝解剖结构经枕骨大孔疝出至椎管的一种先天性发育异常,是一种颅颈交界区畸形疾病,临床分为四型,以Ⅰ型最常见。Ⅰ型CM是指经影像学检查证实小脑扁桃体疝入枕骨大孔平面以下超过5 mm[1-2]。Chiari畸形的发病率为0.56% ~1%,儿童发病率为0.6% ~1%[3]。手术是目前治疗CM的优选方案,而后颅窝是相对危险的手术区域。后颅窝解剖结构特殊,不仅包含部分后组颅神经、脑和脊髓,更有大脑后动脉和椎基底动脉等重要结构,畸形下疝的结构可对其造成压迫,进而出现相应的病理生理学及血流动力学改变。本文旨在探讨经颅脑血管多普勒(transcraniocerebral vessel Doppler, TVD)超声技术在Ⅰ型Chiari畸形患儿诊断及术后疗效评估中的应用价值,供临床参考。
资料与方法 一、临床资料本研究为回顾性研究。收集2018年3月至2021年12月上海交通大学医学院附属儿童医院神经外科收治的27例Ⅰ型Chiari畸形患儿作为研究对象。病例纳入标准:①年龄≤16岁;②经CT或MRI确诊为Ⅰ型Chiari畸形(下疝程度低于枕骨大孔平面5 mm但未达到第1颈椎后弓水平,延髓和四脑室位置正常),病历资料齐全;③接受手术治疗并签署知情同意书;④伴或不伴脊髓空洞症。排除标准:①接受保守治疗的Ⅰ型Chiari畸形确诊患儿;②合并其他器官功能不全;③为再下疝患儿;④伴有颅内占位性疾病、颅骨破坏性疾病、脑积水等。(伦理编号:2024R028 — E01)
将年龄1~6岁的患儿纳入学龄前组,共15例,男10例、女5例,年龄(3.80±1.61)岁;将年龄7~16岁的患儿纳入学龄后组,共12例,男5例、女7例,年龄(9.50±2.78)岁。两组患儿临床表现:颈神经根症状(颈肩后枕部疼痛、眩晕、躯体感觉障碍、肢端麻木等)20例;小脑功能障碍(行走不稳、共济失调等)18例;颅高压症状(头痛、呕吐、视乳头水肿)10例;锥体束损伤症状(肢体无力、肌张力/肌力降低等)9例;后组颅神经压迫症状(饮水呛咳、吞咽困难、睡眠呼吸障碍等)6例。
二、研究方法 (一) 手术与麻醉均行后颅窝减压加或不加环枕筋膜松解术。患儿取俯卧位,头架固定,取枕下正中切口,切开枕外粗隆至第2颈椎棘突皮肤,逐层切开、分离枕部肌肉组织,充分显露枕鳞及环椎后弓,咬除枕骨鳞部及枕骨大孔后缘,并形成大小约3 cm×2 cm的骨窗,于环椎后弓咬除约1.5 cm,分离、松解、切除增厚环枕筋膜至硬膜,分层缝合枕部肌肉、皮肤。
采取静脉吸入复合全身麻醉。术中全程联合神经电生理监测,麻醉过程中七氟醚最低肺泡有效浓度(minimal alveolar concentration, MAC)保持在0.5,且不使用肌松药物[4-9]。诱导麻醉:咪达唑仑0.05 mg/kg,丙泊酚2 mg/kg,舒芬太尼0.2 μg/kg,罗库溴铵0.6 mg/kg或苯磺顺阿曲库铵1 mg/kg。麻醉维持:丙泊酚1~2mg·kg-1·h-1泵注,瑞芬太尼10 ug·kg-1·h-1泵注。
(二) TVD超声检查方法及监测指标1. TVD超声检查方法:使用深圳理邦公司生产的经颅多普勒血流分析仪,选择频率为2 MHz的低频超声探头,根据中国神经超声操作规范及文献报道,以后颅窝枕骨大孔区受压血管的双侧大脑后动脉(posterior cerebral artery, PCA)、椎动脉(vertebral artery, VA)和基底动脉(basilar artery, BA)为靶血管,经颞后窗探测PCA,调整探测深度为60~67 mm,夹角在15°以内,探测面向探头的血流(标度中为正值)[10-12];再通过枕窗探测VA和BA,调整探测深度为55~65 mm,夹角在15°以内,探测背向探头的血流(标度中为负值);频谱均以最清晰、最大血流速度为取样标准。
2. 监测指标:分别于手术前、手术后24 h以及术后1个月行TVD超声探测,记录相应靶血管的收缩期峰流速(peak systolic velocity, PSV)(正常值:PCA为45~85 cm/s;VA和BA均为45~80 cm/s)、舒张末期流速(end-diastolic velocity, EVD)(正常值:PCA为22~45 cm/s;VA和BA均为20~40 cm/s)和搏动指数(pulsative index, PI)(正常值:PCA为0.8~1;VA和BA均为0.8~1.05)等。
(三) 手术后疗效评估标准本研究以Tator评估作为疗效评估标准[13]。Tator评估于1982由美国学者Tator提出并以其姓氏命名,作为Chiari畸形患儿手术后疗效评估的标准。Tator评估主要根据患儿主观症状和主要体征变化进行评价,患儿手术后症状及体征缓解、消失,或主要症状及体征明显缓解或部分缓解,判定为有效;主要症状及体征较术前无明显缓解或加重,甚至出现新的神经功能损害症状,判定为无效。
三、统计学处理采用SPSS 20.0进行统计学处理。对以频数、构成比表示的计数资料采取χ2检验进行组间比较。两组手术前后靶血管的PSV、EVD、PI等服从正态分布的计量资料采用x±s表示,组内比较采取配对t检验,P﹤0.05为差异有统计学意义。
结果学龄前组患儿行减压手术后,双侧PCA的PSV、VA的PSV、EVD和BA的PSV、EVD增快;双侧PCA、VA和BA的PI均降低,后颅窝枕骨大孔区压力明显缓解,差异具有统计学意义(P<0.05)。见表 1。
学龄后组患儿行减压手术后,双侧VA的PSV和BA的PSV、EVD增快;BA的PI降低,后颅窝枕骨大孔区压力有所缓解,差异具有统计学意义(P<0.05)。见表 2。
27例Ⅰ型Chiari畸形患儿手术前TVD超声检出率低于MRI检查,差异有统计学意义(P<0.05)。见表 3。手术后1个月TVD超声检查与Tator疗效评估具有一致性,差异无统计学意义(P>0.05)。见表 4。
TVD超声检查是一种快捷、安全、无创、可流体定量的检查方式[14]。与传统诊断金标准MRI相比,其具有操作简便、可重复性强、可及时动态评估等优点。本研究对比TVD超声与MRI检查结果发现,TVD超声检查对于Ⅰ型Chiari畸形的检出率较MRI低(P < 0.05),提示TVD超声检查特异性不如MRI,但TVD超声在显示受压部位血流灌注方面具有明显优势。经TVD超声检查可以显示后颅窝受压血管血流动力学变化,可根据受压血管提供的PSV、EVD、PI等参数计算脑灌注压,从而间接评估颅内压情况[15]。相较于传统影像学检查, 床旁TVD可以通过实时测量颅内大动脉血流情况获取脑血流动力学信息及形态学信息, 不仅可为临床早期诊断和及时治疗提供参考,同时可以全面客观反映病情的严重程度。Chiari畸形是一种复杂的神经系统疾病,需要MRI成像技术与TVD等流体力学技术相互结合快速诊断,从而进一步确定椎基底动脉走向以及脑脊液和血流动力学等病理生理学情况,为Ⅰ型Chiari畸形的诊断提供可靠证据。
Chiari畸形是一种先天性发育异常所致颅颈交界区畸形疾病,临床表现包括颈枕疼痛、头晕、耳鸣、恶心、共济失调、眼球震颤、痛温觉改变、呼吸睡眠障碍及吞咽困难,严重者可出现高位截瘫和神经心理功能障碍等[16-17]。有明显临床症状者需要手术治疗,而手术方式的选择存在较大争议[18-19]。目前国内外对于成人Ⅰ型Chiari畸形的手术治疗以非单纯后颅窝减压等手术方式为主[20-22]。针对低龄儿童Ⅰ型Chiari畸形的手术方式有陈昆等[23]、朱泽章等[24]、陈飞[25]、Massimi等[26]报道的单纯后颅窝减压手术。本研究选择单纯后颅窝减压加或不加环枕筋膜松解手术,结果显示学龄前组Ⅰ型Chiari畸形患儿手术后双侧PCA的PSV、PI,双侧VA的PSV、EVD、PI,BA的PSV、EVD、PI均较手术前有显著改变(P<0.05);学龄后组Ⅰ型Chiari畸形患儿手术后双侧VA的PSV,BA的PSV、EVD、PI均较手术前有显著改变(P<0.05),提示单纯后颅窝减压加或不加环枕筋膜松解手术治疗Ⅰ型Chiari畸形有一定临床疗效。随着减压手术后后颅窝容积扩大、小脑扁桃体向上回缩,枕骨大孔区压迫得以缓解,即可恢复后颅窝脑脊液的正常流速,同时受压血管的血流速度加快,血管阻力降低。根据王蒙等[27]、Janjua等[28]研究经验,基底动脉腹侧受压(齿状突脱位造成)时间过久可能导致与颅内压增高相关的癫痫及认知行为障碍等发生,TVD超声检查可以直观显示椎基底动脉的血流速度和搏动指数,确定椎基底动脉的血管弹性和压力情况,间接判断颅内压。Blanco等[29-30]、Capel等[31]研究表明,搏动指数是评价大脑小动脉阻力状况的重要指标, 可间接反映颅内压情况, 与颅内压呈正相关。近年来术前联合多普勒超声诊断的临床应用逐渐增多,对手术方式的选择具有良好的判断价值;术中实时监测枕颈交界区血管和脑脊液的峰值流速,根据数值辅助判定是否切开硬脑膜及蛛网膜下腔探查等,可以较术前评估更为精确地调整手术方式,这对于减少手术后并发症有着重要意义[32]。未来实现Ⅰ型Chiari畸形的个性化治疗,将成为手术治疗的趋势,因此,TVD超声不仅为Ⅰ型Chiari畸形诊断和治疗方案的选择提供了参考,更为术中实时调整手术方案提供了客观的判断标准。
临床上Chiari畸形手术后疗效的评估主要针对临床症状改善情况,多采用量表评估,如Tator评估、CCOS(chicago chiari outcome scale, CCOS)预后量表、Barthel生活指数量表、FMA (Fugl-Meyer Assessment, FMA)运动评分量表、QOL-BREF (Quality of Life-Brief Scale, QOL-BREF)生活质量评分量表等,其结果往往较为主观[33-34]。目前较为客观的评价方法是PC-MRI,该方法联合磁共振定量研究脑脊液流体分析技术,虽然无创,但操作复杂且价格偏高,容易受到人力和环境等内外因素影响[35]。TV D超声是近年来在手术室及重症监护室中新发展起来的一种监测脑血流灌注的方法,是一种无创、简便、廉价的超声流体定量技术。本研究于术后1个月对比TVD超声与Tator疗效评估结果显示,Tator评估症状改善19例(70.4%)、症状无改善8例(29.6%);TVD超声显示监测指标改善22例(81.5%)、无改善5例(18.5%),TVD超声检查对于Ⅰ型Chiari畸形患儿的术后疗效的评估与Tator评估比较无统计学意义(P>0.05)。证实TVD超声技术对于小儿Ⅰ型Chiari畸形减压手术后的疗效评估具有重要意义,相比主观评估能够客观提供监测指标数据,是直接评价术后疗效的有效、实用方法。
姚晓辉等[36]报道彩色多普勒超声检查是Chiari畸形患儿手术前后测量枕骨大孔区脑脊液流动的有效方法。但临床上对于Chiari畸形后颅窝的血流动力学研究甚少,本研究结果表明,TVD超声能够动态观察后颅窝功能血管的血流动力学改变,间接评估后颅窝压力情况,不仅是小儿Ⅰ型Chiari畸形诊断和治疗的重要参考,也是术中实时调整手术方案的重要客观参数,更在手术后疗效评估中有显著优势。本研究存在以下局限性:①样本量较小,未能考虑到其他可能影响结果的因素;②本研究是一项单中心、回顾性研究,存在一定的选择偏倚和信息偏倚;③本研究未对TVD超声技术应用于小儿Ⅰ型Chiari畸形患儿手术后的长期疗效进行评估。
利益冲突 所有作者声明不存在利益冲突
作者贡献声明 张立、王君璐负责研究的设计、实施和起草文章;王君璐进行病例数据收集及分析;肖波、张立负责研究设计与酝酿,并对文章知识性内容进行审阅
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