2023, Vol. 22
颈椎后凸畸形是指由于各种原因导致的颈椎生理前凸消失、角状或弧形后凸形成[1-2]。该病临床少见，成人多为退行性病变所致，儿童颈椎后凸畸形以先天性、医源性和感染性居多[3-7]。异常的颈椎力线随儿童生长发育不断进展，可导致颈部外观畸形、疼痛和功能障碍等，严重者还会压迫脊髓和神经根，造成肢体运动感觉障碍、截瘫甚至死亡等不可挽回的后果[4, 8]。为最大程度保存神经功能、矫正畸形并改善预后，重度(局部后凸角≥40°)颈椎后凸畸形患儿常需尽早接受手术治疗[9-10]。但颈椎手术侵入性强、风险高、难度大，儿童患者颈椎椎体发育差、可选内固定器械少，因此其治疗通常较为困难、复杂，且充满风险和挑战[9, 11]。我们收集了颈椎后凸畸形患儿临床资料，对其病例特点、手术策略和疗效进行分析。
资料与方法 一、研究对象本研究为回顾性研究，纳入2013年1月至2023年1月于首都医科大学附属北京儿童医院骨科接受手术治疗的颈椎后凸畸形患儿共16例，男7例、女9例；年龄(8.2±4.7)岁。16例均存在颈部疼痛和外观畸形，8例存在不同程度的美国脊髓损伤协会(American Spinal Injury Association, ASIA)分级改变[12]。16例颈椎后凸畸形患儿基线信息详见表 1。本研究经首都医科大学附属北京儿童医院医学伦理委员会批准([2023]—E—093—R)。患儿家属均知情同意并签署知情同意书。
| 表 1 16例颈椎后凸畸形患儿基线信息 Table 1 Baseline profiles of 16 children with cervical kyphosis |
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9例后凸角≥45°的患儿入院后接受了牵引治疗，主要牵引方式包括Halo重力牵引(4例)、牵引弓重力牵引(2例)、平衡悬吊牵引(2例)和枕颌带牵引(1例)。开始牵引时以2 kg为初始重量，逐渐增至最大牵引重量(约患儿体重的15%)，每日牵引时间≥12 h。每隔7 d于牵引下行颈椎侧位X线检查观察牵引效果，达牵引平台期(后凸角改善≤5°)后考虑进行下一步手术治疗，术前牵引时间14 (8, 21)d。如牵引期间患儿出现肢体感觉或运动障碍，则及时调整牵引重量和时间。
(二) 手术治疗16例颈椎后凸畸形患儿中，9例行单纯前路手术，主要术式为前路颈椎椎间盘切除减压植骨融合术(anterior cervical discectomy and fusion, ACDF)和前路序贯椎间扩张矫形术(anterior sequential interbody dilation, ASDI)，即仰卧位取颈前外侧(气管和胸锁乳突肌间隙)入路，由后凸顶点向头尾两端用Caspar钳依次撑开椎间隙并完整切除椎间盘进行充分松解，根据后凸角和畸形范围选择合适的椎间融合器予自体髂骨填充后植入椎间隙，随后用钛板固定。若后凸畸形较严重则采取前路颈椎椎体次全切除减压植骨融合术(anterior cervical corpectomy decompression and fusion, ACCF)进行松解和减压，即次全切除畸形严重椎体，采取自体髂骨块或自体髂骨填充钛笼作为前中柱支撑[13]；5例行一期前后路联合手术(2例结核患儿因需清除结核病灶行后路病灶清除松解减压+前路ACDF/ACCF+ASID；2例因椎体和椎板存在自发融合行后路顶椎减压钉棒固定+前路ACCF，1例因合并寰枢椎不稳行前路ACCF+ASID+后路颈枕融合)；1例行单纯后路手术(病例8因第7颈椎半椎体行后路半椎体切除+短节段椎弓根钉棒固定)；1例行分期前后路联合手术(因年龄较小、椎体发育较差、无合适内固定系统, 一期行后路减压+枕骨至第4颈椎颈枕融合，二期行前路ACCF+钛板固定)。16例颈椎后凸畸形患儿手术资料详见表 2。
| 表 2 16例颈椎后凸畸形患儿手术资料 Table 2 Surgical data of 16 children with cervical kyphosis |
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术后3 d复查颈椎正侧位X线片了解内固定和矫形情况；术后3个月、6个月、1年复查颈椎正侧位和动力位X线片。
(2) 评价指标收集患者围手术期各项指标，记录基线信息、手术资料和随访情况。主要评价指标：术前、术后、末次随访时颈椎后凸角和矫正率[(即时后凸角-术前后凸角)/术前后凸角×100%]；次要评价指标：美国脊髓损伤协会(American Spinal Injury Association, ASIA)分级。
四、统计学处理应用SAS 9.4进行数据处理。应用Kolmogorov-Smirnov法对计量资料进行正态性检验，服从正态分布的计量资料以x±s表示；不服从正态分布的计量资料以M(Q1, Q3)表示，组间比较采用Mann-Whitney检验。计数资料采用频数、率或构成比表示，组间比较采用χ2检验。P＜0.05为差异有统计学意义。
结果患儿均顺利完成手术，术中无血管神经和周围脏器损伤，围手术期无严重并发症。住院时间(23.4±7.5)d，随访时间(57.8±19.6)个月，随访结果详见表 3。16例颈椎后凸畸形患儿术前颈椎后凸角为47.0°(43.0, 55.5)°，术后中位后凸角为6.5°(0, 15.8)°，末次随访时中位后凸角为9.5°(6.5, 13.3)°，其中术后和末次随访时的颈椎后凸角均较术前均明显改善(Z=-4.836，P＜0.001；Z=-4.829，P＜0.001)，但术后和末次随访时的颈椎后凸角差异无统计学意义(Z=-1.593，P=0.111)。术后随访3个月，患儿均内固定在位且术区骨性融合。随访期间，6例出现远端交界性后凸(distal junctional kyphosis, DJK)，3例出现临近节段退变(adjacent segment disease, ASD)。末次随访时所有患儿ASIA评级均为E级，较术前明显好转(Z=14.545, P＜0.001)。典型病例见图 1至图 5。
| 表 3 16例颈椎后凸畸形患儿随访情况 Table 3 Follow-up of 16 children with cervical kyphosis |
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图 1 医源性颈椎后凸畸形患儿术前颈椎影像学图像 Fig.1 Preoperative cervical radiographs in children with medically-derived cervical kyphosis 注 A: 术前X线片可见颈椎后凸畸形，累及节段第3颈椎至第5颈椎，顶椎为第4颈椎，后凸角约43°；B、C: 术前动力位X线片显示后凸尚柔韧；D: 术前MRI可见脊髓受压，且局部少量高信号，查体美国脊髓损伤协会分级为C级；E: 术前CT三维重建未见明显三柱骨性融合 |
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图 2 医源性颈椎后凸畸形患儿术后随访颈椎影像学图像 Fig.2 Postoperative follow-up cervical radiographs in children with medically-derived cervical kyphosis 注 A、B: 手术方式为单纯前路颈椎间盘切除减压植骨融合术+钛板固定，术后颈椎正侧位X线片见内固定位置良好；C-E: 随访期间出现远端交界性后凸(红色三角)和远近端邻近节段退变(红色箭头)，逐渐加重；F: 末次随访X线片可见DJK(红色三角)和远近端ASD(红色箭头)，手术节段已骨性融合 |
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图 3 NF-1性颈椎后凸畸形患儿术前及术后随访颈椎影像学图像 Fig.3 Preoperative and postoperative follow-up cervical radiographs in children with NF-1 cervical kyphosis 注 A: 术前X线片可见颈椎后凸畸形，累及节段第2颈椎至第5颈椎，顶椎为第4颈椎，后凸角约78°；B、C: 术前动力位X线片显示后凸僵硬；D: 术前CT三维重建可见椎体呈典型NF1病理性改变；E、F: 手术方式为单纯前路颈椎间盘切除减压植骨融合术+钛板固定，术后颈椎正侧位X线片见内固定位置良好；G、H: 随访X线片可见远端交界性后凸(红色三角)，手术节段已骨性融合；NF1：Ⅰ型神经纤维瘤病 |
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图 4 先天性颈椎后凸畸形患儿术前及术后随访颈椎影像学图像 Fig.4 Preoperative and postoperative follow-up cervical radiographs in children with congenital cervical kyphosis 注 A、B: 术前X线片可见颈椎后凸畸形，椎板未融合(红色箭头)，累及节段第2颈椎至第6颈椎，顶椎为第4颈椎，后凸角约46°；C、D: 术前动力位X线片显示后凸尚柔韧；E、F: 手术方式为前路颈椎间盘切除减压植骨融合术+钛板固定，术后颈椎正侧位X线片见内固定位置良好 |
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图 5 结核性颈椎后凸畸形患儿术前及术后颈椎影像学图像 Fig.5 Preoperative and postoperative follow-up cervical radiographs in children with tuberculous cervical kyphotic deformity 注 A、B: 术前X线片可见颈椎后凸畸形，局部脓肿形成，累及节段第4颈椎至第7颈椎，顶椎为第6颈椎，后凸角约43°；C: 术前核磁显示局部脓肿、椎体破坏和脊髓受压(红色箭头)；D、E: 手术方式为后路病灶清除截骨减压+前路颈椎间盘切除减压植骨融合术+钛板固定，术后颈椎正侧位X线片见内固定位置良好；F、G: 末次随访未见远端交界性后凸及邻近节段退变出现，手术节段已骨性融合 |
儿童颈椎后凸畸形临床少见，主要为先天性、医源性或感染性等原因所致的颈椎生理曲度消失和后凸形成，常出现外观畸形、颈部疼痛和活动受限等，严重者可合并神经功能障碍，甚至危及生命[7, 14]。该畸形会使颈椎软骨终板受压，抑制椎体骨骺生长，且后凸角度常随身体发育不断进展，因此一经发现，患儿应尽早接受治疗[15]。有文献指出，部分轻度颈椎后凸畸形患儿可通过保守治疗(Halo-Vest或头颈胸支具)和规律随访达到控制畸形进展的目的，但多数患儿就诊时已出现颈椎前柱短缩、后柱延长、骨性和软组织性结构发生明显改变等情况，保守治疗效果有限，常需手术干预[16]。手术治疗的总体原则是通过良好的固定和坚强的融合改善颈椎序列和矢状位平衡、减轻颈部疼痛和脊髓神经压迫。但颈椎后凸患儿畸形程度、累及范围和临床表现均存在较大差异，因此目前学术界对其治疗选择存在较大争议。
儿童颈椎后凸畸形的治疗极具挑战，是脊柱外科的难点。随着学术界对颈椎矢状面平衡理解的加深，儿童颈椎后凸畸形的治疗常需“因材施料”，即根据病因、程度和功能决定治疗方案。术前牵引是颈椎后凸畸形治疗方案的重要组成部分，牵引可将挛缩的韧带和肌肉初步松解，于矫正部分后凸的同时提高脊髓顺应性，降低手术矫形损伤脊髓的风险，但部分学者认为术前牵引并不能改善矫形效果或降低手术并发症的发生率[3, 17-18]。本研究患儿术前颈椎影像学检查显示，椎体前缘和后方关节突均未出现骨性融合，此类患者一般不经松解直接牵引即可获得良好的预矫形效果。且本研究中接受牵引的患儿颈椎后凸角更大，而手术时间与未牵引患儿类似，虽然由于纳入总病例数较少、病因多样、年龄层次差异大、机体生长发育情况不同导致混杂因素较多，但我们仍认为术前牵引可一定程度减少手术风险、减少麻醉时间并降低手术难度，是一种安全有效的预矫形方法。值得注意的是，牵引可能导致椎动脉损伤或神经功能恶化，所以在牵引过程中需严密监测患儿生命体征和感觉、运动功能，必要时减轻牵引重量、缩短牵引时间或解除牵引[19]。
截至目前，治疗儿童颈椎后凸畸形的术式主要包括单纯前路ACDF/ACCF+ASID、单纯后路顶椎减压固定或上述两种术式结合，但实际临床上选择和应用存在较大争议[20-22]。多数研究认为，单纯前路手术可矫正大部分无后方骨性融合的柔韧颈椎后凸畸形，前路手术时间短、损伤小且矫形融合效果确切，可有效避免附加后路手术可能出现的并发症[23]。本研究中有9例患儿采取单纯前路ACDF/ACCF+ASID+钛板固定，通过仰卧位支撑颈部后伸、切除椎间盘松解椎间隙、序贯撑开植入椎间融合器和钛板锁定提拉复位等技术可有效矫正其颈椎后凸，平均矫正率达82%，且末次随访时矫形效果无明显丢失。除此以外，儿童颈椎后凸患者多存在前中柱结构楔变或缺失，后柱结构相对拉长，而后入路需破坏后方复合体结构，远期存在加重DJK的可能。因此我们建议对椎体发育尚可、可行ASID且后柱无明显骨性融合的患儿行单纯前路手术治疗。单纯后路手术治疗颈椎后凸临床报道较少，少数研究发现，经术前牵引或相对柔韧的颈椎后凸畸形患儿通过单纯后路手术可获得50% ~58%的矫形效果，且融合节段较单纯前路手术更多，第5颈椎神经根麻痹和DJK的发生率也较高[24-26]。除此以外，儿童颈椎后路手术椎弓根和侧块螺钉置钉难度大、稳定性较差且矫形施力危险大，本研究中1例患儿因第7颈椎半椎体致颈胸交界部后凸行单纯后路手术，而后路半椎体切除短节段固定，疗效确切，因此我们认为在颈椎后凸畸形柔韧度类似的情况下，单纯后路手术并非首选[27-28]。前后路联合手术一般适用于严重僵硬的颈椎后凸畸形患者，本研究中6例患儿采取了前后路联合手术，此类患儿一般后柱结构存在骨性融合或发育不良，单一入路无法提供满意矫形和稳定支撑，而前后联合入路手术固定更牢靠，还减少了内固定失效和假关节形成的可能[23, 29]。通过后路松解减压、融合固定和前路矫形融合一般均可以获得较好的矫形效果、外观改善和神经功能恢复[30]。但前后路联合手术也造成了麻醉时间延长、手术操作复杂和并发症发生率提高等，因此如果患儿年龄过小，可能无法耐受同期联合入路的手术打击，可分期进行前路和后路手术(一期后路松解矫形固定，二期ACCF+融合固定)，同样矫形良好，还可降低同期前后路手术并发症的发生风险[31]。
颈椎后凸畸形矫形手术患者远期发生DJK和ASD不容忽视[32-33]。有研究指出发生DJK常与融合范围不足、残余角度较大和康复锻炼缺失相关[34]。本研究16例患儿融合节段多选择端椎到端椎的标准，但其中6例在随访期间发生了DJK(先天性3例、NF1 2例、医源性1例)。发生DJK的患儿年龄均较小，且多处于生长发育高峰期前或早期。患儿年龄越小，椎体发育和骨质越差，机体剩余发育时间越长，远期发生DJK的可能性也越大[35]。因此对小年龄颈椎后凸患儿，适当通过术前牵引改善后凸柔韧度，并在选择融合节段时向远端多延长一个节段，可能可以减轻远期DJK的发生风险，但治疗效果仍需随访中进一步观察。其次，3例患儿发生了ASD(先天性2例、NF1 1例)。ASD多出现于内固定器械过长，持续刺激临近节段椎间盘或椎骨附近小关节的脊柱手术后患者。究其原因考虑目前临床上并无专为儿童设计的颈椎前路手术内固定系统，临床上行儿童颈椎畸形手术多采用成人钛板，大年龄儿童应用成人小号钛板尚可，但小年龄患儿应用过长钛板会在植入后长期刺激临近椎间盘和椎骨附近小关节，导致上下节段退变，因此督促各厂商进行儿童颈椎前路手术内固定系统的开发也很重要[36-37]。部分患儿虽出现DJK或ASD，但无明显症状，可仅随访观察，但病因对儿童颈椎后凸畸形的发生发展起到决定性作用，如出现严重脊髓压迫症状，则需考虑翻修手术干预时机和策略。
本研究虽然基本达到了预期研究目的，但仍存在一定不足：首先，本研究样本量较小，需要进一步开展多中心研究；其次，本研究中16例患儿的手术均由2名高年资医生分别完成，患者对医生的选择和医生对手术技术的偏好可能对研究结果存在一定影响。
综上，儿童颈椎后凸畸形临床罕见，需要根据病因和局部畸形情况个体化设计治疗方案，单纯前路手术对于椎体发育尚可且骨质较好的患儿安全有效，应作为首选术式；对于畸形严重、存在后柱或椎体融合以及骨质发育较差者，应考虑前后路联合或分期手术。全面的颈椎畸形评估和平衡分析、制定详细的手术计划并细致执行，可有效阻止畸形进展并提高患儿生存质量，但需警惕远期可能发生的ASD和DJK等问题。
利益冲突 所有作者声明不存在利益冲突
作者贡献声明 张瀚文、姚子明负责研究的设计、实施和起草文章；张瀚文、刘昊楠、李承鑫进行病例数据收集及分析；郭东、李承鑫、张学军负责研究设计与酝酿，并对文章知识性内容进行审阅
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