耻骨是髋骨的重要组成部分，主要由耻骨体及耻骨上下两支构成。儿童耻骨骨病变临床极为少见。由于其发病率低，临床上很难积累大宗病例进行系统的病种分布及影像学特征分析。国内外文献报道多为个案^[1-3]。本研究通过回顾性分析儿童耻骨骨病变患者临床资料，总结其临床特点、病种分布及影像学特征，以帮助临床医师提高认识，正确诊断，并指导治疗及预后判断。

资料与方法 一、临床资料

回顾性分析2009年1月至2020年5月南京医科大学附属儿童医院骨科收治并经病理检查确诊的10例耻骨骨病变患儿临床资料，其中男、女各5例，年龄4岁4个月至15岁(平均年龄10岁7个月)。病程14~60 d，平均31 d。病变累及左、右侧耻骨各5例。病变位于耻骨体2例，耻骨上支3例，耻骨下支2例，同时累及耻骨体及耻骨上支2例，同时累及耻骨体及耻骨上、下支1例。病例纳入标准：①影像学检查显示耻骨单骨骨病变；②发病年龄≤15岁; ③全身多处骨病变伴耻骨骨病变。排除标准：①发病年龄>15岁; ②存在耻骨原发疾患(如坐骨耻骨骨软骨病)。本研究经南京医科大学附属儿童医院伦理委员会审核批准(202304063 — 1)，患儿家属知情同意并签署知情同意书。

二、相关检查及治疗方式

患儿入院后即完善实验室检查和术前影像学检查，8例行X线检查；10例行CT扫描，其中7例同时行MRI检查。均常规行血常规、红细胞沉降率(erythrocyte sedimentation rate, ESR)、结核菌素纯蛋白衍生物(purified protein derivative, PPD)试验、结核感染T细胞斑点(T-spot)试验、凝血四项等实验室检查。

影像学检查主要观察耻骨病灶结构，若存在骨外软组织肿块，则分析其范围与骨皮质破坏程度的关系，此外重点观察骨质破坏方式^[4]。依据不同影像学检查方法分析影像学特征，X线及CT扫描重点观察耻骨病灶的边缘、膨胀性、骨膜反应、中心密度或CT值、液- 液平面、骨外软组织肿块等征象。MRI重点观察T1加权像(T1 weighted image, TIWI)以及T2加权像(T2 weighted image, T2WI)序列的信号强度、信号均匀性。

所有患儿于静脉全身麻醉下行患侧耻骨病灶刮除，其中6例术中行同种异体松质骨条植入。术后大体标本均送组织病理学检查。10例术后予髋部外固定支具，4~6周后拆除支具，行康复功能训练，定期门诊随访。

结果

本组初诊时表现为腹股沟疼痛伴跛行8例，腹股沟疼痛伴发热1例，体检发现1例。入院体格检查发现9例存在耻骨压痛，其中5例表现为不同程度患髋活动受限，所有患儿患髋及腹股沟部均未见红肿。

实验室检查及影像学表现：ESR增高2例，T-spot阳性1例。10例影像学均表现为耻骨不同形态骨病变，未见骨膜反应及病理性骨折。术后病理结果：纤维结构不良(fibrous dysplasia, FD)2例(图 1)，朗格汉斯细胞组织细胞增生症(Langerhans cell histiocytosis, LCH)4例(图 2)，单纯性骨囊肿(unicameral bone cyst, SBC)(图 3)、慢性骨髓炎(图 4)、骨结核(图 5)及骨软骨瘤(图 6)各1例。见表 1。

10例随访6~79个月(平均44个月)，无一例复发，未见并发症，切口愈合良好，患髋活动无受限，未见跛行。

讨论

对于儿童来说，发生于耻骨的肿瘤或瘤样病变相对于长管状骨较为少见。据报道耻骨骨病变在骨肿瘤中仅占1.2%；但迄今为止，儿童耻骨骨病变的发病率尚不明确，文献报道均为个案^[1-4]。耻骨不属于承重骨，故很多耻骨骨病变患儿无明显临床症状，本组10例患儿中有9例表现为腹股沟疼痛伴跛行，体格检查有耻骨压痛^[5]。腹股沟疼痛可以是下腹部、腹股沟区、近端内收肌、髋关节、大腿前上部和会阴部等部位疾患的共同表现^[6]。当儿童首发症状为不明原因的腹股沟疼痛时，临床医师首先应该考虑到腹股沟疝等儿童常见疾病；同时，男性耻骨病变患儿还会合并睾丸放射痛等特殊表现，以上情况均需完善B超检查以排除疝气及睾丸扭转^[7]。若患儿存在运动损伤病史，则需考虑大腿内收肌损伤或运动性耻骨痛。目前有越来越多的儿童参加竞技性体育活动，如损伤大腿内收肌则出现臀部或腹股沟疼痛^[8]；因此，临床医师应仔细询问病史，认真查体，如在髋部屈伸行内收肌挤压试验出现疼痛，或内收肌肌力低于对侧，则可协助诊断。同时MRI也可显示因运动引起的腹壁肌筋膜层类似于腹股沟破裂的细微异常^[6]。

本组患儿多为大龄儿童，主诉疼痛位置相对清楚。但临床上低龄儿童出现腹股沟疼痛时，一方面患儿可能无法准确阐明疼痛位置，另一方面部分耻骨骨病变患儿存在反应性腹部疼痛，主要临床症状不局限于耻骨或耻骨联合，而是表现为腹盆腔疼痛，因此可能误诊为下腹部或盆腔疾患^[7]。笔者认为，临床医师在诊治首发症状为腹股沟疼痛的患儿时，需结合病史，仔细查体，应用B超排除腹股沟斜疝、睾丸扭转，拍摄骨盆平片的范围包括双侧髋关节及双侧髂骨，以排除股骨头缺血性坏死及髋关节撞击综合征等。若骨盆平片明确存在耻骨病变，则进一步行CT及MRI检查，CT和MRI可以早期发现耻骨松质骨及软组织改变, 可以分别根据病灶的CT值或信号判断病灶成分，但多数病例需依靠组织病理学确诊。明确耻骨存在骨病变之后，还需要考虑是否为多发性病变、转移性病变以及是否存在原发灶，这对于后续治疗及患儿预后影响较大，本组中LCH、FD及骨软骨瘤等病种均有多发可能，而耻骨结核则可能继发于肺结核及脊柱结核^[9]。目前临床上已经应用放射性核素骨显像来探查全身骨多发病灶及转移灶，相对于X线检查，操作简便、快捷、灵敏度高，在骨肿瘤样病变的诊疗过程中具有明显的优势^[10]。

儿童耻骨骨病变病理类型多样，其对影像学定性诊断、鉴别诊断是一种挑战，术后病理学检查是获得正确诊断的金标准。本组10例中以LCH最多见，所有病种均为良性骨肿瘤及瘤样病变，未见恶性病变，儿童耻骨恶性肿瘤罕见，目前文献仅有2例报道^{[1, 3]}。笔者查阅文献发现以成人为主的耻骨骨病变共计113例，其中良性肿瘤与瘤样病变及恶性肿瘤之比为24 ∶ 22 ∶ 67，以转移瘤、软骨肉瘤、骨髓瘤、尤文肉瘤、骨软骨瘤及LCH多见，病种及良恶性分布与本组存在巨大差异，说明成人耻骨骨病变以恶性为主，而儿童以良性为主^[11-15]。儿童耻骨骨病变可能与耻骨位置表浅、易损伤，加之周围缺少丰富的肌肉覆盖、易被侵袭有关。本组10例中，2例术前未能得到正确诊断，其中1例既往行腹部神经母细胞瘤手术，定期体检过程中发现耻骨病变，未见典型的磨玻璃样密度改变等FD特异性影像学表现, 术前诊断为神经母细胞瘤转移，术后病理诊断为FD；另1例SBC术前CT检查提示膨胀性囊性低密度改变，而MRI表现为T1高信号、T2等信号，与经典SBC影像学表现不符^[16]。术前诊断为FD者, 需与动脉瘤样骨囊肿相鉴别。动脉瘤样骨囊肿呈偏心性、膨胀性生长，MRI检查可显示液体及液平面^[17]。

由于儿童耻骨骨病变类型多样，位置特殊，其影像学表现往往不如长骨上的病变典型。本组样本量较小，故笔者结合既往文献对相应影像学特征进行回顾性分析。耻骨慢性骨髓炎影像学表现为耻骨联合及耻骨下支骨密度不均匀，可见多发片状骨质破坏区，骨皮质不完整，闭孔内外肌明显肿胀且密度不均匀；耻骨LCH的CT表现为耻骨膨胀性骨质破坏，周围可见软组织密度影，未见文献中描述的层状骨膜反应及明显软组织肿块^[18]；耻骨SBC的MRI提示耻骨上支膨胀性改变，内可见斑片状异常信号，T1呈等稍高信号，T2呈高/稍高信号，压脂呈高信号，邻近肌肉可见斑片状压脂稍高信号影；耻骨骨软骨瘤CT表现为耻骨局限性骨质膨胀向外形成菜花样骨性突起；耻骨FD患儿CT表现为膨胀性骨质破坏，内可见散在骨性密度影，周围可见软组织密度影，未见文献中描述的磨玻璃影；耻骨结核CT表现为耻骨上支小圆形骨质破坏区，其内可见点状致密影，髋关节增宽伴环形水样密度影，未见文献中描述的囊状膨胀性破坏^[19]。

综上，临床医师在诊治首发症状为腹股沟疼痛伴跛行的患儿时，需结合病史，仔细查体，应用B超排除腹股沟疝气、睾丸扭转，拍摄骨盆平片，范围包括双侧髋关节及双侧髂骨以排除股骨头缺血性坏死及髋关节撞击综合征；若骨盆平片明确耻骨存在病变，则进一步行CT及MRI检查，但多数病例需依靠组织病理学检查确诊。

利益冲突  所有作者声明不存在利益冲突

作者贡献声明  高志鹏负责研究的设计、实施和起草文案，鞠黎和徐梦秋进行病例数据收集及分析，林刚负责研究设计和酝酿，并对文章知识性内容进行审阅