2. 云南省儿童健康与疾病临床医学研究中心, 昆明 650103
2. Yunnan Provincial Clinical Research Center for Children's Health & Disease, Kunming 650103, China
异位睾丸(ectopic testis, ET)是指睾丸在下降过程中,停留在下降路线以外的其他部位,如会阴、腹外斜肌腱膜外侧、阴茎根部甚至对侧腹股沟等位置。ET也被称为特殊类型的睾丸下降不全,临床较为少见,近年来国内外文献仍以个案报道为主[1-3]。其病因与隐睾相似,主要包括引带附着点异常及苗勒氏管残留等。手术是异位睾丸的唯一治疗方法[4]。本研究回顾性分析2014年9月至2019年7月昆明市儿童医院泌尿外科收治的13例异位睾丸患儿临床资料,总结其诊治经验。
资料与方法 一、临床资料收集2014年9月至2019年7月昆明市儿童医院泌尿外科收治的异位睾丸病例。排除标准:①因腹腔内肠粘连严重、心肺功能障碍无法耐受手术者;②既往有隐睾手术史者;③患儿家属不同意参与本研究者;④失访者。最终本研究共纳入13例异位睾丸患儿,年龄6~84个月(中位年龄19个月),体格检查可触及睾丸组织10例,其中睾丸异位至对侧阴囊1例,9例为睾丸同侧非横过异位。同侧非横过异位中左侧5例,右侧4例;异位于腹股沟皮下浅筋膜囊内5例,会阴部皮下组织2例,大腿内侧根部2例。13例患儿染色体结果均为46,XY。该研究已通过昆明市儿童医院伦理委员会审批(2020-03-109-K01),并与家属签署知情同意书。
二、手术方法13例完善术前准备后于全身麻醉下行手术探查。对腹腔外同侧非横过异位睾丸采取开放性异位睾丸探查术,取耻骨结节外上方、下腹横纹切口,从内环口处找到精索血管,并向下游离,找到睾丸后明确睾丸异位原因及部位(图 1),切断异位牵引的引带,探查腹股沟管,予卵圆钳沿内环口下方间隙钝性分离;若未见明确腹股沟管样结构,则更换蚊式钳分离。成功建立通道后,取阴囊底部横切口,用蚊式钳钳夹睾丸鞘膜,将异位睾丸牵引至阴囊内,用4 - 0可吸收线在2点、6点、10点方向固定睾丸于阴囊肉膜,用5 - 0快薇乔缝线缝合切口。
4例睾丸横过异位患儿中,1例睾丸自腹腔异位至对侧腹股沟管下段(图 2),2例自腹膜后异位至对侧内环口,1例自对侧腹股沟管下降至对侧阴囊内,均行腹腔镜探查术。患儿取水平仰卧位,于脐正中切口置入5.5 mm Trocar,放入30°腹腔镜,维持气腹压力10~12 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa),于脐水平、脐与左右腋前线连线中点处分别置入3.5 mm Trocar,放入电钩和分离钳;寻找患侧精索血管(图 3A)并游离,提出异位睾丸组织,判断其异位位置及路径,评估睾丸组织血供情况,明确双侧输精管走行(图 3B),充分游离精索血管及输精管,经内环口使用蚊式钳建立通道(图 3C),用蚊式钳固定外翻睾丸鞘膜,将异位睾丸牵引至对应阴囊内,用4 - 0可吸收线在2点、6点、10点方向固定睾丸于阴囊肉膜。对于睾丸难以下降至阴囊者,采取联合下腹部小切口将异位睾丸提出体外,进一步充分游离,并确定精索及输精管长度(图 4);若出现共鞘精索、输精管开口于同侧等情况,导致异位睾丸精索、输精管长度不足,无法经正常解剖结构复位者,可经阴囊中隔无张力复位。止血,排空气腹后退镜,用5 - 0快薇乔缝线缝合切口。
三、统计学处理采用SPSS 22.0进行统计学分析。使用Shapiro-Wilk检验计量资料是否符合正态分布。对于睾丸体积等符合正态分布的计量资料以x ±s表示,组间比较采用非参数Kruskal-Wallis检验观察渐进显著性,采用配对t检验比较组间差异。P<0.05为差异有统计学意义。
结果9例同侧非横过异位睾丸经术前查体和B超明确诊断,行开放性异位睾丸探查、下降固定术,术中发现合并腹股沟斜疝2例,予游离鞘状突后高位结扎;5例未探及明确腹股沟管结构,证实为腹股沟皮下浅筋膜囊内异位。患儿一般情况、术前及术后睾丸体积改变见表 1。
4例横过异位睾丸中,经术前查体明确诊断1例,经B超明确诊断3例。术中证实苗勒氏管残留1例。1例因精索长度不足,经阴囊中隔固定;3例按正常解剖结构复位。见表 2。
所有患儿手术顺利,术后随访6个月至2年;术后6个月复查B超提示睾丸位置、血供正常;睾丸体积按照相应公式[睾丸体积=睾丸三径(mm3)×0.521]进行计算[5-6]。术后6个月患侧睾丸体积为(239.5±73.2)mm3、术后12个月患侧睾丸体积为(239.0±79.5)mm3,均较术前的(145.8±51.7)mm3明显增大(P < 0.05);而12个月B超较术后6个月,患侧睾丸体积无明显变化(t=0.331,P=0.749)。除1例术后8个月外伤后睾丸萎缩外,其余患儿均未出现睾丸萎缩。
讨论隐睾症是小儿泌尿外科常见疾病之一。按照睾丸位置分为腹腔内隐睾、腹股沟管隐睾及异位睾丸[7]。异位睾丸指的是睾丸位于正常下降途径(腹膜后经腹股沟管至同侧阴囊)以外的情况,临床少见[8-10]。异位睾丸根据异位的位置特点,主要分为睾丸横过异位(transverse testicular ectopia, TTE)和同侧非横过异位。目前研究认为激素与机械作用共同导致了睾丸异位的发生,罗建斌等[11]结合7例患儿的诊疗体会,认为引带附着点异常及苗勒氏管残留是导致睾丸异位的主要原因;Loeff等[12]和Gauderer等[13]通过分析胚胎期睾丸的发育过程,推测当支持细胞分泌抗副中肾管激素不足时,睾丸可与副中肾管结构粘连,导致下降异常;王冰洁等[14]通过分析73例睾丸引带的肌肉组分发现,引带内无横纹肌结构与睾丸异位的发生相关。异位睾丸临床表现各异,同侧非横过异位睾丸多可于会阴部、大腿根部、腹股沟浅筋膜等浅表部位探及;该疾病根据细致的查体及术前B超检查,诊断并不困难。值得注意的是,异位于腹股沟浅筋膜Denis Browne袋中的睾丸在术前很难与腹股沟管型隐睾鉴别;因隐睾绝大多数可滑动于腹股沟管内,活动度可,故部分病例可根据术前查体活动度小与隐睾相鉴别,确诊需根据术中所见。横过异位的睾丸因位于腹腔内,仅少数患儿术前可获得明确诊断[15]。本组4例TTE患儿中仅1例术前通过查体触及睾丸组织,与文献报道相近[15]。本组1例经腹腔异位于对侧腹股沟的患儿,因合并腹股沟斜疝,对术前查体造成干扰,睾丸“躲藏”于疝内容物中,术前误诊为双侧腹股沟斜疝。临床工作中,对于一侧阴囊及腹股沟未探及睾丸样组织的男性患儿,应考虑TTE可能,建议行腹腔镜探查以明确诊断。
异位睾丸和睾丸下降不全有着类似的治疗原则,手术为标准的治疗方式[7, 16]。术中应当尽可能明确睾丸的位置和血供,还原解剖复位并固定于阴囊。其最佳手术年龄与隐睾相似,以18个月以内手术治疗为宜[17]。对于同侧非横过异位的睾丸,无论术前在何部位探及,因其精索均已露出外环口,精索及输精管长度已足够,因而无张力固定于阴囊并不困难。术中应注意保护精索及输精管,可向上牵拉睾丸以明确异位引带位置及方向,进而明确异位睾丸的具体位置。
对于睾丸横过异位的患儿,术中需要针对具体情况决定合适的手术方式,手术的关键是腹腔镜下明确双侧精索及输精管的存在和走行,找到睾丸;文献报道睾丸横过异位患儿精索输精管长度足够,与本研究的经验不同[3]。本研究中1例共鞘精索长度不足患儿的睾丸无法经腹股沟内环口下降至阴囊,予以经阴囊中隔固定于对侧;另外,本研究中4例TTE患儿均存在不同程度输精管迂曲,以远端近睾丸处明显。术中应注意以下几点:第一,细致游离迂曲输精管为手术关键,迂曲输精管与引带伴行、走行过程中左右互换等情况多见,术中找到输精管开口后应向远端完整游离,注意避免横断引带时造成误伤。第二,生殖股神经常伴行于精索,呈白色细丝状,术中切开精索被膜时极易损伤[5]。故术中应钝性分离,避免过度钳夹。第三,精索及输精管充分游离后长度不足,依然无法达到解剖复位的患儿,不应勉强,此时应将异位睾丸无张力固定于阴囊作为手术的主要目标。TTE患儿合并苗勒氏管永存概率较大[18-19]。Bowen等[20]认为无症状的苗勒氏管永存不做处理;本研究中1例TTE患儿术中明确苗勒氏管残留,观察苗勒氏管结构无感染,对睾丸下降无牵拉等影响,为保证输精管完整性,予以保留。彩色多普勒超声为术后复查的首选,术后6个月复查B超,睾丸体积较术前增长明显;而术后6个月与术后12个月睾丸体积差异无统计学意义。因此,术后6个月B超复查结果可能可以作为评估手术效果的初步依据。
综上所述,异位睾丸临床少见,需注意区分同侧异位及横过异位两大类别。同侧异位睾丸诊治上与隐睾类似,术前可以通过细致查体及B超检查明确诊断,处理起来并不困难。而横过异位睾丸具有明显个体化差异,腹腔镜探查为诊断和治疗的首选,通过术中所见仔细判断横过异位睾丸的具体位置、血供、及与精索及输精管的关系、有无苗勒氏管残留等,再选择合适的手术方式。B超为术后复查首选方式,术后6个月为评估手术效果的重要时间点。
利益冲突 所有作者声明不存在利益冲突
作者贡献声明 张黄成昊负责研究的设计、实施和起草文章;张昆、武成闯、夭志刚、杭宇进行病例数据收集及分析;严兵、唐浩宇负责研究设计与酝酿,并对文章知识性内容进行审阅
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