食管异物是消化系统常见急症,多发生于1~3岁儿童,纽扣电池异物在幼儿中发生率近2%[1]。儿童误服纽扣电池可在2 h内造成严重组织损伤,导致多种并发症,包括食管炎、食管穿孔、气管食管瘘、食管狭窄、声带麻痹、大出血、继发性心包积气等[2-9]。手术治疗纽扣电池异物致气管食管瘘国内尚未见报道,本文报道广东省妇幼保健院2019年5月至2019年10月经手术治疗获得痊愈的2例病例。
病例1,女,2岁6个月,因“间断咳嗽10月余,加重伴气促3 d”于2019年5月31日由外院转入。患儿近10个月来反复咳嗽,3 d前咳嗽加重,以进食后明显,伴气促、寒战、发热。本院胸部X线片提示气管内可见一圆形高密度影,外院胸部CT提示气管金属异物。急诊在全身麻醉下经内镜取出异物,术中因通气障碍出现心跳骤停,遂紧急行气管切开并取出纽扣电池一枚,直径2.2 cm。纽扣电池取出后经纤维支气管镜检查发现大型气管食管瘘,瘘口粘膜较为光滑,约占气管壁的1/2(图 1A)。患儿心肺复苏抢救成功,但因并发脑水肿,此次手术未处理气管食管瘘,而先予保守治疗。纽扣电池取出术后第12天,患儿在全身麻醉体外循环下接受气管端端吻合术+食管修补术+气管食管瘘管切除术。术中自胸骨正中开胸,上、下腔静脉及主动脉分别插管建立体外循环,见多个纵隔淋巴结肿大,气管食管在胸廓入口水平穿孔并形成瘘口,大小约2 cm×1.5 cm。于瘘口下缘离断气管,沿瘘口边缘切除瘘管,并使气管与食管完全分离,修补食管,切除气管瘘口周围坏死组织后行端端吻合术,复查纤维支气管镜及胃镜,评估气管及食管吻合口无狭窄(图 1B、图 1C),在胃镜引导下留置空肠营养管。术后予机械通气、禁食、抑酸、抗感染、肠内营养、神经康复等治疗,患儿于术后第13天撤离呼吸机,术后第28天气管食管瘘愈合康复出院。患儿获随访1年,无气促、吞咽困难、呕吐等症状。
病例2,男,3岁8个月,因“咳嗽12天,气促7 d,加重3 d,伴发绀、抽搐发作1次”于2019年9月19日由外院转入。外院胸部CT提示食管异物(T2水平)、纵膈及皮下气肿,胃镜检查提示气管食管瘘,瘘口长约2 cm,尝试取异物失败后紧急转入本院。本院胸部X线片提示T9~T10水平有异物存留、右上肺不张、双侧颈部及右侧腋下积气。结合影像资料发现,在外院取异物过程中异物已由T2移位至T9水平,移位后气管食管瘘暴露,患儿出现通气量不足,将气管导管越过瘘口可维持通气。为行气管成形术及保障通气,选择在建立体外循环后进行干预。患儿取胸骨正中切口开胸后建立体外循环,术中见瘘口约2 cm×2.5 cm大小,食管内黏膜糜烂(图 2A),糜烂食管波及左颈总动脉但尚未形成食管-左颈总动脉瘘,食管近贲门处可见1.5 cm×1.5 cm大小的纽扣电池及硬币各一枚。于瘘口下缘离断气管,沿气管瘘口切开气管使气管与食管分离,胃镜引导下将食管异物钳夹至瘘口处取出。修补食管,切除气管瘘口周围坏死组织后行端端吻合术,术后内镜评估气管及食管吻合口无狭窄后留置空肠营养管。患儿于术后第1天撤离呼吸机,术后1周复查纤维支气管镜发现气管吻合口糜烂、缝线外露,考虑气管吻合口感染、穿孔(图 2B),经胃管注入亚甲蓝溶液后在纤维支气管镜监测下见气管后壁有蓝色液体渗出,考虑气管食管瘘复发。经保守治疗3周后病情无改善,于术后第33天再次在全身麻醉体外循环下行气管端端吻合术+气管食管瘘结扎术,术中见气管吻合口糜烂,左后壁与食管形成约0.5 cm×0.5 cm大小的瘘口,手术方式基本同前。术后第6天撤离呼吸机,复查纤维支气管镜提示气管吻合口愈合良好(图 2C),第21天开始经口喂养,无呛咳、呕吐。随访1年,患儿无呛咳、呕吐、气促等症状,复查纤维支气管镜提示气管吻合口愈合无狭窄,因患儿不能配合未行食管造影检查而改行亚甲蓝造影,未见食管气管瘘复发。
食管异物是消化系统常见急症,多发生于1~3岁儿童。纽扣电池异物在幼儿中发生率近2%[1]。食管第一狭窄处是食管异物的最好发部位,本组两例纽扣电池均嵌顿于此。通过家兔模拟纽扣电池食管异物实验发现,纽扣电池在食管内停留时间超过1 h可对食管造成损伤, 其在食管中残留时间的长短及电压高低与食管损伤程度成正相关[11]。
纽扣电池引起食管损伤的机制包括:①碱性电解质释放造成化学烧伤;②食管黏膜与电池之间形成电流造成电烧伤;③压迫周围组织导致机械损伤;④电池内氧化汞及锂的毒性作用等。本组两例患儿电池嵌顿时间长,均导致气管食管瘘形成。有报道食管纽扣电池异物可进展为食管-大血管瘘而诱发大出血[12]。气管食管瘘内科治疗方法包括:胃造瘘、留置空肠营养管旷置食管,抗感染、抑酸促进局部瘘口愈合,但存在一定的局限性[13]。对于电池距离大血管较近、大型或保守治疗后失败的气管食管瘘,外科手术更加安全有效。
大部分气管食管瘘无需在体外循环下手术,常见手术方式包括结扎瘘管、缝扎瘘管两端、切断瘘管后在气管与食管之间植入胸膜片或肌瓣三种方式[15]。孔赤寰等[16]报道10例瘘口为0.3 cm×0.3 cm~2.5 cm×1.2 cm的气管食管瘘病例,均经左颈或右胸入路修补气管瘘口,切除病变食管后行端端吻合或结肠代食管手术,并取得满意效果。本组2例采取常规手术方式,存在诸多风险且疗效难以保障,原因如下:①2例患儿的瘘口约占气管壁的1/2,直接修补气管张力过大,且易造成气管狭窄;如采用心包补片或人工材料修补气管,则因缺乏正常气管软骨结构而易造成术后气管软化,可能面临撤机失败。②食管异物嵌顿时间长,周围组织粘连严重,不排除合并食管动脉瘘这种罕见且致命的食管异物并发症,有文献报道该并发症病死率极高[17];建立体外循环或在体外膜肺(extracorporeal membrane oxygenation,ECMO)支持下行异物取出术可以在大出血时给予循环支持。③因瘘口大,麻醉过程中通气较难保障,若取异物过程中发生异物移位、压迫或堵塞气道,可危及患儿生命。病例1在取异物过程中发生心跳骤停造成脑损伤,故采取坏死组织切除后行气管端端吻合术修复气管,更适合该患儿,该术式需在体外循环或ECMO支持下进行,故体外循环既是气管修补手术的必备条件,也是手术安全进行的保障。当然该术式也存在一些弊端,如创伤大、难度高、气管吻合口感染的风险高等,对于气管瘘口端较小的患者不建议采用。
本组2例均为纽扣电池继发气管食管瘘,病例1电池嵌顿时间长达10个月,瘘口黏膜较为光滑,属于慢性瘘管期,采用一期手术最终获得满意效果。病例2病程虽短,但瘘口更大,瘘口改变符合急性瘘管期,推测该患儿误食纽扣电池的电压更高,故损伤更为严重。2例采取同样的手术策略,但病例2出现气管穿孔,提示急性瘘管期手术风险更高,分析病例2初次手术失败的原因如下:①电池释放的碱性电解质对组织存在后续损伤,导致吻合口继续坏死,如先取出电池待瘘口情况稳定后再手术,可降低穿孔风险;②患儿瘘口更大,气管游离欠充分,造成气管吻合口张力偏高,如想避免可适当扩大气管游离范围,必要时加用人工材料,术后予颈托制动保持头部前屈,可缓解吻合口张力;③瘘口处于急性期,炎症反应重,容易继发吻合口感染等。本组病例纤维支气管镜检查显示气管吻合口出现不同程度的组织感染、糜烂,病变部位并非局限于气管后壁的瘘口处,根据本中心既往行气管成形手术的经验,选择再次在体外循环下行气管坏死组织清除及再次端端吻合术,气管游离范围稍作扩大,上至瘘口上方1 cm处,下至隆突下方,以减轻吻合口张力,患儿最终在二次手术后获得痊愈。我们体会慢性瘘管期的气管食管瘘手术效果较好,而急性期患儿有气管穿孔及瘘管复发的风险,如病情允许建议延期手术,先取出纽扣电池,在保守治疗的同时,予纤维支气管镜观察气管及食管组织有无后续坏死及自愈趋势,待瘘口度过急性期后再选择合适时机修复气管及食管,这对评估坏死组织范围、降低吻合口张力、减少并发症都有益。
当然我们对于本组两例患儿的处理也存在不足,病例1取异物过程中应急预案不充分,造成神经系统并发症;病例2气管成形方案参照气管狭窄行端端吻合术,未充分考虑到纽扣电池可能继发气管食管瘘的特殊性,增加了吻合口穿孔的风险。总之,纽扣电池导致的气管食管瘘是食管异物的严重并发症,大型或侵犯大血管的气管食管瘘建议采取外科手术方式取出异物,手术治疗纽扣电池相关食管气管瘘早期疗效确切,远期预后需通过长期、规范的随访进一步明确。急性期和慢性期瘘口存在一定差异,需根据具体情况制定手术方案。
利益冲突 所有作者声明不存在利益冲突
作者贡献声明 文献检索为饶姣、许伟滨,数据收集为刘琴、黄景思,论文结果撰写为饶姣,论文讨论分析为孙善权、唐远平
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