患儿男，1岁4个月，因间断肉眼血尿39 h于2020年5月7日入院。入院前曾于附近医院就诊，发现全程血尿，伴轻度漏尿，尿常规检查提示潜血(+++)、白细胞(++)。转往天津市儿童医院急诊外科就诊，B超检查提示膀胱实性包块，膀胱强回声斑，考虑“膀胱肿物、膀胱结石”，建议住院治疗，但家属拒绝住院，仅接受口服消炎药物治疗。后因排尿困难再次于本院急诊外科就诊，B超提示后尿道内强回声斑，膀胱内中低回声肿块，考虑结石可能，予急诊导尿后收住院治疗。入院诊断：膀胱占位、膀胱结石、泌尿系统感染。

专科查体：腹软，腹部无明显压痛，肾区叩痛阴性。外阴、阴茎发育尚可，包皮外口稍红，不能上翻外露阴茎头，双侧阴囊内可扪及睾丸。尿管引流通畅，尿色清亮，未见肉眼血尿。增强CT检查提示膀胱左后壁增厚，伴软组织密度肿块突入腔内，增强后轻度强化，膀胱颈水平呈类圆形高密度影，考虑为结石。尿常规提示潜血(++)，白细胞(+)，尿蛋白(+)；血甲胎蛋白4.18 ng/mL。

于全身麻醉下行经尿道膀胱镜检查，膀胱内见一黄色结石(图 1中A)，直径约10 mm；右侧输尿管开口位置正常，左侧输尿管口显示不清，原左侧输尿管开口处可见菜花样肿物(图 1中B)向膀胱内凸出，黏膜充血；予钳取活检，术中冰冻病理报告为乳头状增生的移形上皮及纤维组织。考虑肿物位于膀胱三角区，与左侧输尿管关系密切，遂行下腹部横皮纹切口，纵分腹直肌，腹膜外暴露膀胱。将膀胱纵行切开，取出结石，左侧输尿管开口处见肿物，长径约1.5 cm，呈菜花样，表面黏膜充血，肿物表面中央可见左侧输尿管开口，插入输尿管导管，予右侧保护，左侧引导，沿肿物边缘2 cm环切肿物及左侧输尿管开口，完整剪除肿物并沿管壁游离部分输尿管，切除组织送病理检查；左侧输尿管行膀胱输尿管再吻合术。术后病理结果：膀胱左后壁考虑内翻性乳头状瘤，局灶细胞增生稍活跃，建议随访复查(图 2)。结石成分分析显示：一水草酸钙占80%，二水草酸钙占20%。术后定期随访18个月，复查泌尿系统B超及尿常规，未见明显异常。

讨论   膀胱内翻性乳头状瘤(inverted papilloma of bladder, IPB)是一种临床上罕见的良性尿路上皮肿瘤，呈内翻性生长，1927年被Paschkis首次定义为“息肉状腺瘤”，1963年Potts和Hirst将其重新定义为“膀胱内翻性乳头状瘤”。病理学家根据世界卫生组织2004年版“泌尿系统和男性生殖器肿瘤分类法”对尿路病变进行分类，将IPB归类为非浸润性尿路上皮肿瘤^[1]。IPB在尿路上皮肿瘤中的发病率较低，常见于60~70岁的老年人，男女发病比例为7.3 ∶ 1^[2]。儿童IPB发病率极低，目前报道病例最小年龄为3岁^[3]。儿童膀胱内翻性乳头状瘤合并泌尿系统结石目前尚未见报道。

IPB可发生在所有尿路上皮覆盖的器官中，最常见于膀胱三角区或膀胱颈，很少见于上尿路^[4]。大多数患儿以肉眼血尿为首发症状，其他临床表现包括膀胱刺激症状(排尿困难，尿频，尿急)、尿路梗阻、腹痛、发热及呕吐等^[5]。IPB的病因目前尚未明确，通常被认为是一种增生性疾病，与吸烟、慢性膀胱炎症及泌尿道梗阻有关^[6]。本例患儿1岁4个月，无吸烟及烟草接触史，无泌尿系统结构异常，术中探查可见膀胱结石，不排除因泌尿系统结石反复炎性刺激导致膀胱内翻性乳头状瘤发生的可能。

近年来，儿童泌尿系统结石的患病率逐年上升，且结石成分与成人患者相似，最常见成分是草酸钙，其次是磷酸钙，年龄、性别以及地域可影响结石成分^[7]。儿童泌尿系统结石的形成与代谢异常、结石家族史、饮食习惯、肥胖、泌尿系统感染、解剖结构异常等因素有关^[8-12]。增加饮水量以及水果和蔬菜的摄入量、低盐饮食可以预防结石形成，枸橼酸盐类药物可碱化尿液、溶石和预防结石^[12]。研究表明，泌尿系统结石患儿罹患膀胱肿瘤的概率明显增加，与泌尿系统结石相关的慢性刺激和炎症可能引起局部环境改变，并导致尿路上皮增殖和膀胱肿瘤的发展^[13-14]。

膀胱内翻性乳头状瘤的术前诊断率极低，且无敏感的放射学诊断方法，患儿通常以无痛性血尿就诊。泌尿系统B超检查无创、便捷，可作为早期筛查及术后随访的方法之一。目前IPB的主要治疗方法是经尿道膀胱肿瘤切除术(transurethral resection of bladder, TURB)，术后复发率(1%~7%)及恶变率(1.5%)低^[15]。手术中应切除肿瘤及其周边2 cm，并切至浅肌层，但应避免切至深肌层，以免造成膀胱穿孔。本例患儿经尿道镜检查发现肿瘤位于左侧输尿管开口处，故行膀胱肿瘤切除术及左侧输尿管膀胱再吻合术。

近年研究表明，IPB可能是导致尿路上皮癌的危险因素^[16]。但欧洲泌尿外科协会指南表明，治疗IPB的金标准是完整切除肿瘤，术后需定期复查。因IPB有低度恶性可能，有学者认为术后常规膀胱灌注化疗有助于降低肿瘤复发的概率，但根据文献资料，膀胱灌注化疗不作为儿童患者的常规治疗。术后随访内容包括：术后早期每3~6个月行泌尿系统B超检查1次，有可疑情况时，需行膀胱镜检查，必要时行病理活检；术后3年若无异常情况，则每年行1次泌尿系统影像学检查，一旦发生异常情况，需行膀胱镜检查以明确诊断，必要时行病理组织活检^[17]。

综上所述，IPB在儿童中发病率极低，患儿多以间歇性肉眼血尿、尿路梗阻等为首发症状就诊，应尽早诊断和治疗，需完整切除肿瘤并给予早期、密切随访。

利益冲突  所有作者均声明不存在利益冲突

作者贡献声明  文献检索为王晓佳、陈子英、许海华、刘晓博，病例讨论分析为刘丽丽、徐国栋