2022, Vol. 21
2. 湖北省襄阳市中心医院急诊外科，襄阳 441021;
3. 贵州医科大学附属医院小儿外科，贵阳 550001
2. Department of Emergency Surgery, Central Municipal Hospital, Xiangyang 441021, China;
3. Department of Pediatric Surgery, Affiliated Hospital, Guizhou Medical University, Guiyang 550001, China
股骨近端是儿童和青少年骨良性病变如单纯性骨囊肿(solitary bone cyst, SBC)、动脉瘤样骨囊肿(aneurysmal bone cyst, ABC)、纤维结构不良和非骨化纤维瘤(non-ossifying fibroma, NOF)等最常累及的部位[1-3]。通常病变隐匿，于外伤或体检时偶然发现；存在大面积病变(病灶超过骨直径的50% ~80%)且并发骨折时可出现疼痛、跛行，甚至不能行走。由于股骨近端承受机体的垂直应力和剪切应力，而骨肿瘤和肿瘤样病变降低了局部骨的强度，因而容易发生病理性骨折。临床对于骨良性病变合并病理性骨折的治疗方式较多，需要结合病情及是否合并病理性骨折来选择[4-10]。目前关于儿童股骨近端良性骨病变治疗策略的文献有限，有些观点仍然存在争议，如良性骨病变的最佳治疗方案以及手术治疗前是否需要单独行活组织检查等。本研究回顾性分析12例经手术治疗的股骨近端良性骨病变合并病理性骨折患儿术后临床功能和影像学检查情况，并评估手术疗效，探讨治疗策略。
材料与方法 一、临床资料收集2011年5月至2018年10月期间贵州医科大学附属医院小儿外科收治的股骨近端良性骨病变合并病理性骨折患儿14例作为研究对象，均行手术治疗并经术后病理检查确诊。病例纳入标准：①临床症状、影像学及术后病理学检查确诊为股骨近端良性骨病变合并病理性骨折；②已行手术治疗且术后获得随访；③影像学资料齐全。排除标准：①不符合病例纳入标准；②随访时间≤6个月以及失访。本研究经贵州医科大学附属医院伦理委员会批准。其中获得随访12例，失访2例。获随访的12例中，6例单房性骨囊肿，3例动脉瘤样骨囊肿，2例骨纤维结构不良，1例朗格汉斯细胞增生症。病变位于左侧5例，右侧7例；男性6例，女性6例；年龄5~14岁，平均年龄8.9岁。术后随访时间(63.8±5.4)个月(48~78个月)。患儿均为首次就诊，3例有不同程度下肢疼痛，经术前X线等影像学检查明确存在病理性骨折。见图 1。
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图 1 左侧股骨粗隆间单纯性骨囊肿合并病理性骨折患儿手术前后X线片 Fig.1 Radiographic film of a simple bone cyst with pathological fracture A: 术前X线片见左侧股骨粗隆间骨折，断端明显移位，骨质菲薄，考虑骨囊肿并病理性骨折，因囊肿较大，采用解剖锁定钢板固定，螺钉未达生长板；B: 术后2个月X线片见骨折处骨痂形成良好，内固定位置无松动；C: 术后9个月复查X线片见骨痂塑形可，植骨区填充材料降解和替代骨生长良好，内固定位置无松动；D：术后11个月内固定物拆除后复查X线片，骨折基本愈合，植骨区可见高密度填充材料，未见透光区；E、F：术后38个月时X线正(E)、侧(F)位片显示骨折线模糊，周围见骨痂，植骨区生长可，填充材料较前明显降解，自身骨质生长良好，无透光区，无股骨头坏死 |
12例均采用病灶刮除并植骨联合内固定术，内固定方式包括克氏针、空心钉、解剖锁定钢板(locking compression plate, LCP)等，其选择根据病情结合股骨颈部病变刮除后剩余骨量及侧方支撑力决定，评估方法参照儿童股骨近端病理性骨折合并骨囊肿治疗的系统分类方法[11]。按照上述分类方法，本组12例患儿中，ⅠA型2例，ⅠB型5例，ⅡA型2例，ⅡB型3例；依据骨折类型采取不同的内固定方式，见表 1。
| 表 1 12例不同骨折分型的股骨近端病理性骨折患儿内固定方式 Table 1 Fracture classification and internal fixation in 12 children with pathological fracture |
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采用骨囊肿X线愈合评价标准，通过观察植骨区透光区大小评估股骨近端病灶愈合情况[12]。采用骨与软组织肿瘤协会(Musculoskeletal Tumor Society, MSTS)评分标准表评估肢体恢复情况，评估内容包括疼痛、肢体功能、满意度、行走、步态、支具辅助方面[13]。采用Harris髋关节评分系统评估术后髋关节疼痛、功能、畸形以及活动度情况[14]。
四、统计学处理采用SPSS 17.0进行统计学处理，计数资料以百分数(%)表示，计量资料以x±s表示，采用配对t检验对术前和术后的MSTS功能评分进行比较，P < 0.05为差异有统计学意义。
结果 一、整体治疗结果12例中，11例治愈，1例复发，2例术后出现伤口红肿，均经抗感染治疗后缓解；无一例脂肪液化、伤口感染、皮瓣坏死及植入骨或内固定物排异反应发生。病理检查结果：骨囊肿型病变9例，其中单房性骨囊肿6例，动脉瘤样骨囊肿3例；骨纤维结构不良2例；朗格汉斯细胞增生症1例。病变位于股骨头颈区5例，粗隆间区6例，粗隆下区1例。病灶多累及2个区域，单个区域较少，无一例累及3个区域，见表 2。
| 表 2 股骨近端不同部位骨病变的病理类型分布情况 Table 2 Pathological types of different parts of proximal femur |
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12例获随访，随访时间(63.8±5.4)个月(48~78个月)，其中9例无复发，无残留，无骨不连、髋内翻、股骨头缺血性坏死、双下肢不等长等，患肢功能活动良好，疗效满意；1例单房性骨囊肿患儿术后患髋稍疼痛，但关节活动无受限，X线检查囊肿治愈，随访至术后16个月时疼痛消失，髋关节活动正常，后续随访亦无疼痛发生，患肢功能活动可；1例股骨颈动脉瘤样骨囊肿患儿术后复查病灶愈合可，术后11个月拆除内固定物时X线检查见少量透光影，3个月后再次复查见囊肿复发，骨皮质较薄，患髋轻微疼痛，无骨折，患肢活动无受限，目前在本院进一步诊治；1例单房性骨囊肿患儿术后存在少量残留，残留面积约1.8 cm×1.8 cm，属缺损愈合，定期随访见囊肿无变化，患髋活动良好，无疼痛等不适。总体复发率为8.3%。
使用Harris髋关节评分系统评估患儿术后下肢功能情况，疗效优10例，良2例，无一例疗效为可或差，总体优良率为100%。在末次随访时，经骨与软组织肿瘤协会(MSTS)评分标准表评分为(27.17±1.75)分，高于术前的(13.08±1.56)分，差异有统计学意义(P < 0.05)[13-14]。
讨论 一、儿童股骨近端的解剖特点及股骨近端病变的治疗意义儿童股骨近端解剖上分成骨骺、骺板、干骺端及骨干，四个区域组织学来源为软骨化骨，由骺板细胞不断分化成为软骨细胞，随后成熟的软骨细胞发生骨化使骨生长。儿童股骨近端骺板为L型骺板，位于骨骺和干骺端之间，约承担股骨生长的30%。重视骨骺骺板对儿童生长发育的作用，对于处理儿童股骨近端病变有重要意义。本组患儿平均年龄8岁9个月，治疗后随访无一例出现骺板早闭、髋内翻、双下肢不等长等并发症。手术中对于病变靠近骨骺板、病灶刮除后近端残余骨量不足以固定者，可将克氏针或空心钉穿过骺板固定于骨化中心。但对儿童患者而言，空心螺钉穿过骺板固定可能造成术后局部骨桥形成，不宜作为常规选项，本组为了获得和维持骨折固定的稳定性，最终选择了空心螺钉穿过骺板进行固定，其对治疗的助益大于风险。
二、股骨近端良性肿瘤的诊断髋关节作为人体主要承重结构，其股骨近端应力集中、变化大[15-16]。股骨近端是股骨病变的好发部位，以良性肿瘤或瘤样病损多见。良性骨肿瘤包括单房性骨囊肿、动脉瘤样骨囊肿、骨纤维结构不良、内生软骨瘤等，可使股骨近端骨质强度降低，导致患儿在进行较大活动量的日常活动或体育锻炼时，发生骨折的危险性增大。虽然X线片是诊断的基础，但准确评估病变大小、类型和位置仍然需要计算机断层扫描(CT)或磁共振成像(MRI)[17-19]。临床上结合影像学检查通常可初步诊断，但确诊仍然需要组织病理学检查。穿刺活检创伤小，操作简单，但存在穿刺不成功、标本量不足以及组织成分复杂时检查结果不可靠等，因此必要时应切开活检，以提高诊断准确率[20]。多数情况下术前影像学诊断与术后病理诊断相符，除罕见的类似动脉瘤样骨囊肿的恶性肿瘤外，通常不需要采取单独的术前活检[3, 15]。本研究12例均合并病理性骨折，术前均未行组织病理学检查，术中刮除病灶行病理检查，结果均为良性骨肿瘤或瘤样骨病，但该方案也存在一定风险，因术中有可能发现病变为恶性肿瘤。
三、股骨近端良性骨病变的治疗儿童股骨近端良性病变合并病理性骨折，治疗方案上首选手术，治疗原则包括病灶刮除、填充骨质缺陷、恢复股骨近端力学以及防止可能的并发症[21]。
在病灶刮除、瘤体灭活的处理上，通常采用辅助治疗，包括液氮冷冻、载抗生素骨水泥充填、高渗盐水浸泡、乙醇浸泡等，也有热疗处理瘤壁的方法[22-24]。本组病例处理经验如下：①充分刮除瘤体组织；②去除瘤壁及硬化骨，必要时打通瘤腔与上下髓腔间骨质；③电刀烧灼瘤壁；④化学灭活，无水酒精及蒸馏水浸泡。病灶处理需结合原发疾病，尤其是动脉瘤样骨囊肿，常规病灶局部刮除加植骨治疗后存在较高的复发率(约30%)，常常需要手术辅助治疗。病灶刮除后植骨有很多方式，植骨修复材料有自体骨、同种异体骨、人工骨、骨水泥、磷酸钙人工骨(calcium phosphate cement, CPC)等[25-30]。植骨必须充分严密，不留死腔。
因本组12例病理性骨折患者均为儿童，自体骨取骨范围及骨量均有限，故选择植入生物活性玻璃材料, 其在植骨区可诱导骨形态发生蛋白-2(bone morphogenetic protein-2, BMP-2)分泌，进而加强成骨细胞功能，加快病灶骨组织生长及骨折愈合。同种异体骨的成骨活性较生物活性玻璃材料好，且基本没有排异反应；为了提高成骨活性，也可以采用同种异体骨加人工合成骨形态发生蛋白(bone morphogenetic protein, BMP)片剂或自体骨混合植骨，但该方法在大量同种异体骨植骨情况下偶有轻度局部渗出反应。
对于病灶较大、存在骨折高风险病例，需要联合内固定。内固定方式的选择依据病理性骨折的类型及病变范围而定[31]。本组2例ⅠA型病例因侧方骨量可提供足够支持力，股骨颈骨量可，故选用空心钉固定；2例ⅡA型病例因股骨颈病灶较大，病灶刮除后减少了股骨颈部骨量，采用克氏针固定以尽量避免对骨骺的影响，但因难以提供坚强的内固定，术中根据股骨颈发育情况选择合适大小的空心钉，且空心钉尽量从骺板中心穿过，钉头跨过骺板到达骨化核；对于ⅠB型和ⅡB型病例，因病灶外侧骨量较少，难以提供足够的侧方支撑，术中病灶刮除会进一步削弱骨骼力量，特别是ⅡB型，因股骨颈骨量丢失较多，固定时螺钉需穿过骺板到达骨化核以固定，因而采取解剖锁定钢板，对于年龄10岁以上者选择3.5 mm宽度的锁定钢板，10岁以下者选择2.7 mm窄性锁定钢板。本组患儿X线片显示内固定稳固牢靠，无断钉、骨折再移位，长期随访未见髋内翻、股骨头缺血性坏死等。
四、术后并发症及处理股骨近端良性骨病变的手术后并发症相对较多，如病灶复发、骨折畸形愈合、生长阻滞、下肢深静脉血栓以及过早活动导致内固定脱位、断裂等。本组1例动脉瘤样骨囊肿患儿术后14个月病灶复发，该患儿病灶较大，累及股骨颈中下段及股骨粗隆间上1/2，病灶处骨膜破坏，手术时为了彻底刮除病灶，在常规刮匙处理、高速钻磨的同时剥离部分囊肿周围软组织，植入的可吸收替代材料较多，这些处理可能导致术后复发。笔者认为对于股骨近端良性病灶较大者，术中可尝试采用自体红骨髓移植或结合手术辅助的方法。对于复发的病例，治疗上仍然首选病灶刮除术[32]。
总之，股骨近端良性骨病种类多, 对于合并病理性骨折者应根据病变范围选择恰当的手术方式。术中充分清除病灶, 辅助物理或化学方法等灭活瘤腔, 可有效控制复发。植骨和内固定可恢复髋关节解剖结构, 减少复发并促进骨折愈合, 进而改善患肢功能和提高患儿生活质量。
利益冲突 所有作者均声明不存在利益冲突
作者贡献声明 文献检索为曾佳瑜，论文调查设计为曾佳瑜、杜君、姜华，数据收集及分析为曾佳瑜、梁浩浩，论文结果撰写为曾佳瑜、梁浩浩，论文讨论分析为曾佳瑜、姜华
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