肠套叠是婴幼儿常见的急腹症，多见于4~10月龄婴儿^[1-2]。空气灌肠复位是肠套叠的首选治疗方法，复位成功率达90%以上，但仍有13% ~20%的肠套叠患儿治愈后复发^[3-5]。肠套叠复发的原因目前尚不完全明了，可能与继发性病理因素(pathological lead points, PLPs)相关，临床对于复发性肠套叠的治疗仍存在争议^[5]。本研究旨在总结复发性肠套叠的病因与临床特点，分析肠套叠复发的相关因素，为指导临床诊疗提供参考依据。

材料与方法 一、临床资料

以2015年1月至2019年12月湖南省儿童医院诊断为肠套叠的6 874例患儿为研究对象，其中男4 354例，女2 520例。纳入标准：①年龄 < 18岁；经超声检查诊断为肠套叠；②临床资料完整。排除标准：①外院诊断肠套叠而本院超声未诊断肠套叠、或诊断肠痉挛；②临床资料不完整。诊断方法及标准：以腹部超声为首选检查方法，如横断面显示“同心圆”或“靶环”征，纵切面呈“套筒”征，则诊断为肠套叠(图 1)。本研究经湖南省儿童医院伦理委员会审批通过(KS2022-47)。

根据治愈后有无肠套叠复发分为复发组和无复发组，其中复发组1 376例，无复发组5 498例。根据首次肠套叠发生年龄又分为≤1岁组、1~2岁组(含2岁)、2~3岁组(含3岁)、3~4岁组(含4岁)、4~5岁组(含5岁)、>5岁组。

二、治疗方法及随访

非手术治疗：空气灌肠为首选非手术方法。采用自动控制压力的结肠注气机，于肛门插入Foley管，注入气体后即见套头部，随压力增加逐渐向盲肠退缩，直至套头完全消失、小肠进气，提示空气灌肠复位成功。适应证：病程不超过48 h，全身情况良好，无明显脱水及电解质紊乱，无明显腹胀和腹膜炎表现者。禁忌证：①病程超过2 d，全身情况不佳(如严重脱水、精神萎靡、高热或休克等症状)；②严重腹胀，腹部有明显压痛，肌紧张，怀疑腹膜炎；③反复套叠，高度怀疑或已确诊为继发性肠套叠；④小肠型肠套叠；⑤ 3月龄以下婴儿肠套叠。

手术治疗：包括腹腔镜下脱套术和开腹脱套术。适应证：①具有非手术疗法禁忌证；②非手术疗法复位失败；③小肠套叠；④继发性肠套叠。

本研究6 874例患儿中，经空气灌肠复位成功6 181例，经手术治疗成功693例。均采取门诊随访，随访时间为1年。

三、观察指标及定义

收集患儿入院时一般资料，包括年龄、性别、体温。询问病史并记录临床症状(呕吐、腹痛、血便/果酱样便)及症状持续时间。入组患儿均行腹部超声检查，确诊肠套叠并明确套头位置，体格检查明确腹部是否可扪及包块。手术患儿根据术中情况，确定是否合并PLPs。

四、统计学处理

应用SPSS 23.0进行统计学分析。计量资料先检验是否符合正态分布，非正态分布的计量资料采用M(Q₁, Q₃)表示，两组间比较采用Mann-Whitney U检验；正态分布的计量资料采用x±s表示，两组间比较采用独立样本t检验；计数资料采用频数和率表示，两组间比较采用χ²检验或Fisher确切概率法; 肠套叠复发的多因素分析采用Logistic回归。P＜0.05为差异有统计学意义。

结果 一、肠套叠复发的单因素分析

单因素分析结果显示，两组间年龄、临床症状(呕吐、腹痛、血便/果酱样便)、套头位置、腹部包块及合并PLPs的差异具有统计学意义(P < 0.05)；而两组间性别、发热、症状持续时间等因素的差异无统计学意义(P>0.05)。见表 1。

二、肠套叠复发的多因素Logistic回归分析

将年龄、呕吐、腹痛、血便/果酱样便、套头位置、腹部包块及合并PLPs等纳入多因素Logistic分析，结果显示：年龄(OR=4.431, 95%CI：1.549~5.167, P < 0.001)、呕吐(OR=0.259, 95%CI: 0.278~0.691, P < 0.001)、血便/果酱样便(OR=0.498, 95%CI: 0.325~0.802, P=0.003)、合并PLPs(OR=3.378, 95%CI: 2.851~12.071, P < 0.001)是肠套叠复发的相关因素(表 2)。

三、不同年龄组肠套叠患儿的复发率、手术率、PLPs比较分析

由于在多因素Logistic分析中，呕吐、腹痛、血便/果酱样便、套头位置、腹部包块及合并PLPs等属于分类变量资料，而年龄属于连续变量资料，为了具体分析每个年龄段患儿肠套叠的复发率、手术率、合并PLPs是否存在差异，我们根据首次肠套叠发生年龄，将患儿分为≤1岁组、1~2岁组(含2岁)、2~3岁组(含3岁)、3~4岁组(含4岁)、4~5岁组(含5岁)、>5岁组。不同年龄组肠套叠患儿的复发率、手术率、PLPs人数比例的比较见表 3。

讨论

复发性肠套叠在临床中并不少见，早期诊断和治疗对儿外科医生、放射科医生具有挑战，延误诊断和复位可导致严重并发症，因此准确识别肠套叠复发的相关因素对改善患儿预后至关重要。本研究通过分析复发性肠套叠的临床特点以及复发相关因素，总结临床诊治经验。

阵发性腹痛、腹部腊肠样包块及血便/果酱样便是肠套叠的主要临床特征，但并不具特异性，有报道同时具有上述三个症状的患儿人数不到所有肠套叠的25%^[6]。不同年龄肠套叠患儿的临床症状也不相同，3岁以上患儿以阵发性腹痛和呕吐为主要临床特征，而小于3岁患儿则更多表现为哭吵、呕吐和拒食等^{[2, 7]}。超声是肠套叠的首选影像学检查项目^[8-9]。本研究中所有肠套叠患儿均由超声检查确诊，准确率达100%。

年龄、呕吐、血便/果酱样便、PLPs是肠套叠复发的相关因素。有学者指出，年龄较大的肠套叠患儿合并PLPs概率更高，而合并PLPs因素的肠套叠复发率在5.7% ~18.6%^{[7, 10]}。同样，Niramis等^[11]指出反复发生肠套叠的患儿合并PLPs的风险明显增加。文献指出，复发性肠套叠PLPs包括梅克尔憩室、Peutz-Jeghers综合征、良性息肉、肠重复畸形、淋巴瘤、肠系膜囊肿、肠道血管畸形、过敏性紫癜等，PLPs与肠套叠反复发作显著相关，同时会增加肠套叠患儿手术的可能性^{[9-10, 12-13]}。B超检查可发现大部分合并PLPs的肠套叠，而不能经B超检查确定的患儿需进一步行CT或肠镜检查。无复发组的病理继发性肠套叠同样行上述影像学检查，在复位成功后建议行肠镜诊治。经术前确定或高度怀疑PLPs的患儿接受肠镜及手术探查治疗，不仅能解决继发性肠套叠的问题，还能进一步确定病因。因此，反复肠套叠患儿是否合并PLPs，我们可以依据B超、CT、肠镜检查或术后病理进一步判断。

目前对于复发性肠套叠的治疗方式仍存在争议。普遍观点是首次手术治疗后复发首选非手术治疗。虽然文献报道肠套叠手术治疗较空气灌肠治疗复发率更低，但因手术创伤大，家属更愿意选择空气灌肠治疗^[14-15]。本研究发现，首次手术无PLPs以及在首次手术中已经去除PLPs因素后再发肠套叠的患儿，首选非手术治疗的效果良好。文献报道，随着年龄增长，肠套叠复发率逐渐降低，但在合并PLPs的肠套叠患儿中，随年龄增长，肠套叠的复发率有上升趋势，大多接受手术治疗，对于年龄>2岁、复发次数≥4次、初发时采用非手术处理、怀疑合并PLPs的复发性肠套叠患儿，建议手术处理^[16-17]。目前我们多采用腹腔镜手术，如术中发现肠坏死、穿孔或并发腹膜炎等，需转行开腹手术。我们认为多次复发并非手术指征，更应该关注是否合并PLPs，无PLPs的复发性肠套叠患儿或首次治疗已排除PLPs因素再发肠套叠的患儿应首选非手术治疗，而对于合并PLPs(Peutz-Jeghers综合征、多发肠息肉)的患儿，一旦发现仍需再次手术治疗。

对于肠套叠复发时机，临床并无统一的判定标准^{[3, 12]}。Talabi等^[18]研究发现约50%的肠套叠复发出现在患儿接受治疗后的48 h以内；Xie等^[19]研究发现70%的肠套叠复发发生在治疗后6个月以内。我们的研究发现，53.2%的患儿在治疗后72 h内复发，88.4%的患儿在治疗后1年内复发。有文献指出，年龄>1岁是肠套叠复发的显著危险因素之一^{[10, 20]}。另有文献报道1~3岁是肠套叠治疗后复发的高发年龄段^[1]。本研究发现，复发组1 376例患儿中，年龄>1岁的有1 086例，复发率为21.8%(1 086/4 978)，年龄≤1岁的有290例，复发率为15.3%(290/1 896)。因此，对于年龄>1岁肠套叠患儿应观察疾病的转归情况，警惕肠套叠复发风险。本研究总体复发率为20%，明显高于文献报道的8% ~15%，可能与肠套叠治疗方式、患儿肠套叠复位后首次进食时间、样本量有一定关系^[9]。5岁以上患儿PLPs比例最高(9.4%)，提示5岁以上肠套叠反复复发患儿需警惕PLPs存在，这也与文献报道一致^{[7, 10-11]}。

本研究仍存在一些不足。首先，本研究是单中心的回顾性研究，虽然样本量大，但仍存在一定的选择偏倚；其次，部分家属在肠套叠症状缓解后未进一步检查，在外院就诊患儿临床资料、病理结果等难以获取，复发性肠套叠的病因与临床特征的关系仍有待进一步研究。

利益冲突  所有作者均声明不存在利益冲突

作者贡献声明  文献检索为周宇翔、刘登辉，论文调査设计为周宇翔、刘登辉、文佳冰、唐湘莲，数据收集与分析周宇翔、刘登辉、文佳冰、唐湘莲，论文结果撰写为周宇翔、刘登辉、黎明、李勇，论文讨论分析为黎明、李勇、肖雅玲