Ponseti技术已经成为全世界范围内治疗先天性马蹄内翻足(尤其是低龄患者)的主要方法[1, 2]。2014年开展的一项调查结果显示,联合国193个成员国中有113个国家已经开始使用Ponseti技术进行治疗[3]。在马蹄内翻足的所有畸形当中,跖屈畸形被认为是最难通过石膏来彻底矫正的,在Ponseti方法中常利用经皮跟腱切断(tenotomy of archillis tendon,TAT)这一微创技术来实现踝关节的背屈。TAT被作为矫正马蹄内翻足跖屈畸形的主要手段,85% ~90%的患儿需要行跟腱手术[4, 5]。临床中发现,TAT对跖屈畸形的改善是有限的,我们需要在使用石膏的阶段使跖屈畸形得到尽可能大的改善,术后才能获得满意结果,偏大的跖屈畸形单纯做TAT并不能得到充分矫正,可能需要行后侧松解手术才能达到彻底治疗的效果,这就需要我们尽可能精确认识到不同年龄段患儿TAT的作用,从而在术前根据患儿的畸形程度和TAT的有效范围,更清晰地判断适宜的手术方式。本研究旨在评估TAT术中不同矫正范围、不同月龄的患儿手术有效性,并探讨原始畸形严重程度(Pirani评分)不同的情况下是否会对TAT手术效果产生影响。
材料与方法 一 临床资料回顾性收集2015年6月1日至2017年6月1日北京积水潭医院所有行TAT手术患儿的临床资料。纳入标准:①明确诊断为先天性马蹄内翻足畸形;②初始就诊资料采集完整,并进行Pirani畸形严重程度评分;③经过前期Ponseti系列石膏矫形,前足内收、高弓以及跟骨内翻畸形已经得到矫正,仅残留踝关节跖屈畸形;④采用TAT纠正跖屈畸形,并于术前规范记录畸形角度,于术后记录矫正角度。排除标准:①后天性马蹄内翻足(如创伤性因素、脑瘫等导致的畸形);②除TAT以外,联合使用其它术式治疗;③初诊资料或手术资料任一环节不完整。
二 资料收集方法收集原始数据及手术矫正相关数据,包括:就诊时月龄、性别、侧别、有无合并畸形、初诊时畸形严重程度(Pirani评分)、石膏治疗次数、踝关节跖屈畸形角度(术前)以及腱切断术后踝关节背屈角度(术中即时测量)。
所有患儿就诊后先采用Ponseti方法进行系列石膏治疗,以股足角达到50° ~60°、距舟关节复位作为石膏治疗终点,此时中足的Pirani评分为0分,即达到可行TAT的标准[6]。
手术有效性的评估重点在于术中矫正角度的计算,故术前和术后的踝关节背屈角度测量是资料收集的关键环节,本研究采用拍照后照片测量的方法,对拍照时的体位摆放及相机位置有明确要求。
本研究数据采集由同一团队完成。采集数据时,相机拍摄点位于踝关节内侧垂线上(图 1),拍摄时确认处于伸膝位,而踝关节处于最大背屈应力位,测量踝关节角度时以小腿胫前线与足底平行线夹角作为标准(图 2),术前与术后的夹角差作为腱切断手术的有效范围(effective range,ER)。
按照月龄及畸形程度进行分组。第一种按月龄分组,手术时不同月龄计入不同组别,统计月龄时采用向下取整的方法(如4个月10天进入4月龄组),记录每组数据,以行TAT当天作为月龄分组时间点。观察手术时不同月龄与手术效果之间是否存在相关性,并分析随月龄增长手术效果的变化趋势。第二种按原始畸形严重程度分组,共分为两组,以Pirani评分(满分6分)作为原始畸形严重程度的评估手段,以5分为分界点进行分组,判定TAT的矫正效果是否存在不同。
四 统计学方法采用SPSS 21.0进行统计学分析,根据数据分布特点,采用均数、标准差或中位数对所有研究对象的年龄、畸形程度等原始数据以及TAT矫正角度等数据进行描述,分析比较不同月龄组间、不同畸形程度组间的差别,不同月龄组间行两两比较时采用LSD法。P<0.05为差异有统计学意义。
结果共有173例符合标准的先天性马蹄内翻足患儿纳入本研究,男126例,女47例,其中72例为双侧发病,有4例双侧发病患儿仅行单侧TAT手术,故本研究中有68例接受双侧手术(共136侧),另有105例接受单侧手术(共105侧),合计行经皮跟腱切断术241侧。手术时平均月龄3.36个月(1~42个月),呈非正态分布,中位月龄为2个月,四分位间距为3个月。9例除马蹄内翻足外还合并其它先天畸形,3例5足为外院曾行相同术式的经治病例,本次手术为第二次TAT手术。所有病例未出现神经血管损伤或感染等手术并发症,随访中未出现跟腱不愈合情况。
一 月龄分组统计分析时,1~7月龄独立成组,因8月龄、9月龄组患儿过少且年龄相邻,故8、9月龄组合并为第8组,10月龄以上作为第9组,分组情况见表 1。
采用箱式图(图 3)记录各月龄组ER的分布情况,并标记离群值(2倍标准差范围以外),以描述各组数据分布情况。
为评估月龄变化时ER的变化趋势,以月龄作为横轴,TAT ER作为纵轴进行柱状图分析,可以看出1月龄时手术有效范围最大,而随着月龄增加,手术效果逐渐下降(图 4),可以认为不同月龄的ER值差异具有统计学意义(F=9.187,P < 0.001)。
进一步行组间比较,分析两两月龄组间的治疗效果是否存在差异,结果显示,1月龄组手术有效范围与其余各组均存在统计学差异,2月龄组与除4月龄组外的各组间差异有统计学意义,而最后一组(10月龄以上组)与1~6月龄组之间差异有统计学意义,结合柱状图分析可见3~6月龄组治疗效果相近,两两间比较差异均无统计学意义;7月龄以上各组间手术效果亦较接近,治疗效果差异均无统计学意义。总体而言,越早治疗的病人其手术效果越好,即采用相同的TAT手术,低月龄患儿可获得更大的矫正角度。
二 原始畸形严重程度分组采用Pirani评分6分系统分析241例原始畸形评分数据分布情况,最小畸形评分为2分,最大畸形评分为6分,总体呈偏态分布,病人更多集中于4分以上区域,其中位数为5分,无论原始畸形轻重程度如何,采用的治疗方法均一致,分组数据描述见表 2。原始畸形的轻重程度并不会影响TAT手术的有效范围(t=0.395,P=0.693)。
因本研究总样本量大于40例,且TAT有效范围符合正态分布,故采用(x±s)描述此手术的矫正数据。TAT有效范围:(35.32±8.283)°,95%置信区间为34.27° ~36.37°。
讨论Ponseti方法包括了四个组成部分:足部系列石膏矫正、经皮跟腱切断、合理规范穿戴矫正鞋以及后期部分动力性内翻足病例所需的肌力平衡手术,在矫正马蹄内翻足方面具有高治愈率[7-11]。畸形矫正主要通过前两个阶段完成,第一阶段为系列石膏,此过程以距骨头为中心,首先定位于中足高弓,其次是前足内收和后足内翻,最后是后足马蹄畸形[12]。而解决后足马蹄畸形(即踝关节的跖屈畸形)主要是通过跟腱切断术来实现的,跟腱切断后,将足置于最大的背屈、外展位,用长腿石膏固定3周,之后移除石膏,转换为足外展矫形器。世界范围内能够找到并正在使用的支具有很多种。对于单侧先天性马蹄内翻足,支具可维持患侧在60° ~70°的外旋位,而健侧保持在20° ~40°的外旋位。胫前肌外移则只针对有复发趋势的一小部分病人,用肌力平衡的方法来治疗动力性足内翻。
关于马蹄内翻足的原始畸形严重程度的体测评价标准,较常用的有Diméglio和Pirani两套评分系统,其中Diméglio评分系统需要分别测量内旋、内翻、跖屈和前足内收4个角度,较为复杂;而Pirani评分系统相对简单易行,同时也可以较好地反应病情严重程度,在文献中更为常见。本研究采用Pirani评分,分为6分系统及10分系统(改良Pirani评分)两个体系,其中Pirani 6分系统出现更早,更简便,也是现阶段使用更广泛的评价系统。
从经验来说,Ponseti方法是用来治疗婴儿马蹄内翻足的,但是越来越多的证据支持将其应用于年长儿童[13~15]。TAT是Ponseti方法中重要的一个环节,它是Ponseti方法对于马蹄内翻足矫形的最后一个步骤,也可以说是矫正踝关节马蹄畸形获得背屈活动的关键步骤[6, 16, 17]。
跟腱切断技术有多种:经皮穿针切断、经皮刀片切断、开放腱切断以及多点跟腱切断,其中经皮尖刀片切断是目前最主流的方法,也是本研究所采用的手术方式[18~21]。
本组病例在拆除最后一次石膏后的第2天,于全身麻醉下行TAT。241例手术均在全身麻醉下完成,手术时患儿平卧,静脉或吸入全身麻醉,碘伏消毒皮肤后铺单,髋关节外旋位,膝关节伸直位,使踝关节处于应力背屈位,维持跟腱紧张度,以11号尖刀片在跟腱止点(跟骨结节)上方1~1.5 cm处经皮横行切断跟腱。手术及拍照采集数据的过程均在全身麻醉下完成,避免因患儿哭闹导致采集的数据图像模糊,同时排除肌紧张情况下踝关节背屈不充分的情况,有效对痉挛和挛缩的影响因素进行甄别。
已经有研究提出在某些存在严重跖屈畸形的病例,仅凭石膏或微创方法去彻底矫正畸形是非常困难的[22, 23]。对于畸形较大的病例,跟腱切断后仍可能矫正不充分,依旧残留足跟空虚,甚至由于持续按摩前足而造成摇椅足畸形,这就要求对TAT的有效性有更清晰的认识,在手术前就可明确预期治疗效果。有研究者提出通过后关节囊松解来达到对跖屈畸形的彻底矫正,最终使踝关节背屈能达到15°以上[24, 25]。
评价TAT的有效性,应以前期系列石膏规范、准确为前提。本组病例在行TAT前,确认除跖屈以外的其它畸形均得到矫正,系列石膏治疗后股足角可达50° ~60°,距舟关节触诊可复位,本组病例石膏均由我院操作经验丰富的医生完成,每周二拆除、每周三更换,石膏治疗未达到腱切断要求者未纳入本研究,而采用其它手术方式治疗。
通过数据分析,我们认为TAT的总体踝关节跖屈矫正度数在35°左右;对于1~2月龄婴儿,其手术有效区间可接近40°,达到手术的最大矫正效果;月龄>6个月的婴幼儿手术矫正效果略低,在30°以下;月龄>10个月时,矫正效果降至25°以下。
本研究的局限性在于统计的数据只反映了术中即时效果,未考虑术后随访因素,仅对该手术术中矫正的能力进行了总结。
综上,本研究经大样本分析得出,TAT的有效范围在35°左右,且与月龄密切相关;1月龄组在40°左右,7月龄及以上组在30°以下;随月龄增加,手术矫正范围下降。TAT的矫正能力与原始畸形的轻重无关。为合理制定治疗计划,减少麻醉和手术次数,应尽量通过单次手术使患儿踝关节获得充分的背屈。TAT的矫正作用是有限的,如果存在过大的跖屈畸形(超过30°),则可能需要选择更有效的术式,单纯依赖TAT达不到对严重跖屈畸形彻底治疗的效果。
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