青少年特发性脊柱侧凸(adolescent idiopathic scoliosis, AIS)是存在于三维空间内的脊柱畸形,是青春期儿童最多见的脊柱畸形类型。目前对于AIS脊柱侧凸Cobb角>45°的患儿通常采用经后路椎弓根钉棒系统手术矫形治疗,以期阻止脊柱侧弯角度的进展并获得躯干冠状面和矢状面的永久平衡[1]。然而AIS矫形术后adding-on现象时常发生,尤其常见于对LenkeⅠ、LekeⅡ型的AIS患儿进行选择性后路胸椎内固定矫形和融合术[2]。adding-on现象的发生通常导致脊柱侧弯的矫正度数丢失,躯干冠状面失平衡,进而可能导致矫形手术失败,最终甚至需要行翻修手术。该现象一直困扰着小儿脊柱外科医师,同时增加患儿痛苦和治疗费用,因此本文拟分析adding-on现象的危险因素以指导临床治疗。
一、定义与流行病学Suk等[3]最早在对LenkeⅠ型AIS患儿的研究中描述了adding-on现象,即原有的主胸弯侧凸向腰弯节段延伸;但最早的这一描述性诊断不够精确;此后十多年来不同学者基于各自的理解与各种研究的需要,对adding-on现象提出了多种定义;因此既往一段时期内脊柱外科医生对adding-on现象缺乏统一共识。目前国内外较公认的adding-on现象是指术后即刻至术后2年内,下端椎向融合节段远端移动并且冠状面Cobb角>5°;或者下端固定椎(lowest instrumented vertebra, LIV)远端邻近椎间盘成角变化>5°[4, 5]。这一明确定义的达成,有利于世界范围内脊柱外科医生对adding-on现象的深入研究,能更好地指导手术计划和术后随访。
目前AIS患儿矫形术后adding-on现象的发生率仍然很高,国内外文献报道其发生率为7% ~22%[4, 6, 7]。丹麦学者报道高达51%的LenkeⅠA型AIS患儿在后路椎弓根钉棒系统矫形术后出现adding-on现象[8]。Yang等[9]通过Meta分析发现AIS患儿矫形术后adding-on现象发生率平均为14%,其中在LenkeⅠA、LenkeⅡ、LenkeⅤ和混合性AIS中adding-on现象发生率分别为15%、12%、9%和16%,这说明有结构性胸椎侧弯的AIS患儿更容易在术后出现adding-on现象。
二、危险因素与预防策略 (一) 融合椎1.远端固定椎(lowest instrumented vertebra, LIV)的选择:融合节段的选择是每一例脊柱侧弯手术都需要慎重考虑的问题,其中LIV的选择一直是AIS手术治疗关注的焦点之一。关于LIV融合至端椎、中立椎、稳定椎的相关回顾性研究是研究的热点。Wang等[8]认为LIV的选择被认为是adding-on现象发生的一个重要因素。Qin等[10]研究指出,LIV接近稳定椎(stable vertebra, SV)与进展性adding-on现象明显相关。耿翔等[7]指出,对于LenkeⅠA型AIS患儿固定到中立椎(neutral vertebra, NV)是最佳选择,当选择NV-1作为LIV时,术前LIV偏离骶骨中线(center sacral vertical line, CSVL)的距离超过10 mm,容易发生adding-on现象。同样,Lee等[11]研究认为,当术前LIV+1偏离CSVL>10 mm时,统计学上会增加adding-on现象的发生率。Wang等[12]提出术后LIV偏离CSVL>10 mm时,adding-on现象很可能会发生。Matsumoto等[13]指出,LIV接近远端触及椎(last touching vertebra, LTV)与术后出现adding-on现象呈明显正相关,并建议至少将LIV选择延长至LTV以避免术后的adding-on现象。Shi等[14]对43例LenkeⅠA型AIS患儿研究后提出,远端融合椎至少延伸至LTV+1, 以防止术后远端叠加现象的发生。Suk等[3]研究认为,对于LenkeⅠA型AIS患儿,当术前中立椎(neutral vertebra, NV)和端椎(end vertebra, EV)间隔≤2个椎间隙时,远端椎应融合到NV;当椎间隙>2个时,远端融合到NV-1是令人满意的,可以节省1~2个运动节段;然而,融合到NV-2或NV-3的结果并不理想,会导致adding-on现象。Yang等[6]指出,远端未融合椎体的数量、术后腰弯Cobb角与LenkeⅠ、Ⅱ型AIS患儿术后adding-on现象相关,而远端未融合椎体的数量与最远端融合椎体的选择密切相关,故这项研究进一步证明了LIV选择对AIS患儿术后adding-on现象的发生有重要影响,但遗憾的是目前国内外尚没有统一的指导LIV选择的方案来预防adding-on现象发生。
融合椎体节段过少通常导致侧弯矫正率不高,侧弯矫正丢失会增加冠状面失代偿风险,但是保持腰椎的活动能力和生长潜力亦很重要,所以LIV不可能无限地趋向远端。因此,LIV的最佳选择应考虑尽可能增加腰椎活动度和最大程度地避免发生adding-on现象,但是针对不同脊柱侧弯类型具体融合几个节段最适宜,目前尚无统一认识。从以上大量研究中,我们得出避免AIS患儿矫形术后发生adding-on现象的方法:①LIV不能选择侧弯的下端椎;②术前LIV偏离骶骨中线的距离不应超过10 mm;③LIV至少应到达触及椎;④慎重选择NV或NV-1作为LIV。
2.融合固定节段范围内冠状面的偏移(fusion mass shift, FMS):Shigematsu等[15]在循证医学等级为Ⅱ级的研究中指出,融合固定节段范围内冠状面的偏移>18 mm时发生adding-on现象的可能性极大;建议术前采用支点弯曲影像来决策融合节段选择,对于术中固定节段范围内冠状面的偏移要积极纠正,从而避免adding-on现象。这提示我们要提高对于融合节段范围内侧弯矫正率的重视,不能仅仅是对侧弯节段进行原位固定;我们也注意到尽管有研究推荐采用术前支点弯曲像来作为制定术前计划的参考,但目前术前支点弯曲像并未同术前Bending位像那样被医院广泛采用。因此,我们应该进一步通过多中心大样本的临床研究来比较术前支点弯曲像与术前Bending位像在制定术前计划时的优缺点。
(二) 生长潜能一般认为,脊柱生长潜力越大,侧弯加重的可能性越大,出现adding-on现象的可能性也越大。然而,Yang等[6]研究指出,对于LenkeⅠ、Ⅱ型AIS患儿,adding-on现象与Risser征、术后主胸弯Cobb角、术后2年时主胸弯Cobb角无相关性。目前脊柱外科临床常用的预测生长潜力的指标有:Risser征、髋臼三角软骨开放与闭合情况、骨龄,但这些观测指标不够精确。综合目前多数学者[4, 5, 7]的研究我们依然有理由认为:患儿的生长潜力越大,矫形术后随访时出现adding-on现象的风险越高。Qin等[10]指出,Risser征分级较低与进展性adding-on现象明显相关,髋臼三角软骨开放与进展性adding-on现象明显相关。Joo等[16]研究了126例LenkeⅠA型AIS患儿指出,adding-on组(n=13)年龄较非adding-on组(n=113)更小。Yang等[9]也认为,年龄较小、骨骼发育成熟度低是adding-on现象发生的危险因素。
(三) 肩部平衡状态Cao等[17]对142例LenkeⅡ型AIS的研究发现,术后肩部平衡与术后adding-on现象的关系较弱,但有相关性。Qin[10]进一步研究认为,术后左肩高与进展性adding-on现象呈正相关,术后左肩越高,越容易在随访期间发生adding-on现象。Cao等[18]通过Logistic回归分析发现锁骨角(Clavicle angle,经过锁骨最高点的水平线与两锁骨连线的夹角)是术后发生adding-on现象的独立危险因素,该研究指出随访时有较大锁骨角者,发生adding-on现象的概率相对于较小锁骨角者低。以上研究均表明,术后肩部平衡状态与术后adding-on现象有关联;然而如何在手术中保证术后肩部平衡情况目前仍没有好的办法,临床中我们也发现术中俯卧位摄片肩部获得平衡,但术后拍摄站立位全脊柱正位片时肩部出现不等高。此外,也有学者进一步提出了内肩平衡与外肩平衡的概念,但与adding-on现象的关系仍未知。这提示我们做脊柱手术一定要有全脊柱观念,只注意融合侧弯的远端而不注意近端最终不可能很好解决远端adding-on现象的问题。
(四) 胸弯Yang等[9]指出,术前上胸弯(proximal thoracic curve, PTC)较小、主胸弯(main thoracic curve, MTC)较小是特发性脊柱侧凸病人术后发生adding-on现象的危险因素。相对于冠状面参数,目前探讨脊柱矢状面参数与adding-on现象之间关系的研究较少见。Bai等[19]对LenkeⅠ型、Ⅱ型AIS患儿采用多因素Logistic回归分析,得出术后T5~T12胸椎后凸(T5~T12 thoracic kyphosis,TK)与adding-on现象显著相关;他们提出,术后较小的TK会导致过多的负荷传递到腰椎曲线,从而导致脊柱侧弯远端的侧弯进展。说明除了常规注意胸弯冠状面的矫正以外,还要注意恢复正常的胸椎矢状面的后凸生理曲度,尤其要注意防止术后出现平背畸形。
(五) 腰弯Sponseller等[20]发现AIS患儿在脊柱后路选择性矫形融合术后有更多的自发代偿腰弯矫正的丢失。Joo等[16]Logistic回归分析显示,术前腰弯Cobb角是影响LenkeⅠA型AIS患儿术后发生adding-on现象的独立危险因素。Yang等[9]进一步指出,术前腰弯(lumbar curve, LC)较小是AIS患儿术后发生adding-on现象的危险因素。Studer等[21]发现,adding-on现象组术前bending位弯腰Cobb角明显小于非adding-on组。孙旭等[22]回顾性分析110例行单次前或后路主胸弯融合术的LenkeⅠA型AIS患儿,发现远端代偿性腰弯的柔韧度是影响adding-on现象发生的重要因素,腰弯的柔软度越高,发生adding-on现象风险越大;该研究认为这可能与腰弯柔韧度好以致易于向胸主弯的旋转方向逆转有关,在矫形术后即刻,代偿性腰弯可自发纠正,并与融合的胸主弯构成很好的脊柱平衡,但在术后随访中,由于其柔韧度好,紧邻LIV的腰椎节段易于受头端胸弯的影响而呈现与胸主弯一致的旋转方向,从而进入胸主弯。这表明术前代偿性的非结构性腰弯在矫形术后经历了一个动态的再平衡过程,术后即刻的冠状面平衡并非都能长久维持。
(六) L4椎体倾斜临床工作中我们发现,LenkeⅠA型AIS患儿的胸弯大多数凸向右侧,相应的代偿性腰弯侧凸多凸向左侧,但是随着代偿性腰弯侧凸的继续增大,L4椎体倾斜方向也发生改变,最终甚至会在下腰椎与骶椎形成一个局部的小的代偿性侧弯。针对这一现象,Cho等[4]对195例LenkeⅠA型AIS患儿进行回顾性研究,基于L4椎体倾斜方向将患儿分为1A-L(左)和1A-R(右),研究发现adding-on现象组平均增加Cobb角11.9°,非adding-on现象组仅平均增加Cobb角3.8°;LenkeⅠA-R(右)组比ⅠA-L(左)组发生adding-on现象概率高出2.2倍;LenkeⅠA-R(右)组,年龄和骨骼成熟度不是发生adding-on现象的危险因素;LenkeⅠA-L(左)组,年龄较小(12.7岁)、骨骼成熟度低(Risser征0级)患儿更有可能发生adding-on现象;建议为防止LenkeⅠA-R(右)型发生adding-on现象,远端融合至中立椎体以上1个节段,或稳定椎体以上1至2节段;LenkeⅠA-L(左)型,发生adding-on现象可能只是为了平衡年龄较小、骨骼成熟度低所致的代偿性腰椎侧弯的进展。Joo[16]等进一步研究LenkeⅠA型AIS,发现ⅠA-L(左)型的骶骨倾斜通常向左侧,1A-R(右)型的骶骨倾斜通常向右侧。因此,我们也建议,对于LenkeⅠA、L4椎体右倾斜型的AIS,远端至少要融合至中立椎体以上1个节段,或稳定椎体以上1~2节段。
三、分型与治疗国内外大量研究表明,adding-on现象是一个复杂的术后改变,可能存在不同类型,并对应不同原因,目前最新的有代表性的关于adding-on现象的分型有2种观点。一种是2017年杨长伟等[5]提出的依据影像学资料、年龄和骨骼成熟度等参数将AIS患儿术后adding-on现象分成3种类型:Ⅰ型指伴有术后双肩失平衡型;Ⅱ型指伴有术后冠状位失平衡型;Ⅲ型指不伴有双肩和冠状位失平衡型;其中Ⅰ型占42.9% (6例),Ⅱ型占21.4% (3例),Ⅲ型占35.7% (5例);随访2年发现Ⅰ型和Ⅱ型无再次手术者,1例Ⅲ型患儿因侧凸进展迅速经历了翻修手术。另一种是2018年Qin等[10]提出的进展性adding-on现象(椎间盘成角进一步增加>5°或椎体偏移进一步增加>5 mm)与非进展性adding-on现象的分类。该研究对284例AIS患儿平均随访2年以上,发现39%的adding-on现象呈现不断加重趋势,61%的adding-on现象在随访中并无进展。
对于出现adding-on现象后翻修的手术指征目前尚无定论,大多数学者通过回顾性研究发现,对于术后2年内出现的adding-on现象很少有病例进行了翻修手术。Cao等[18]对116例LenkeⅡA型患儿进行回顾性分析,发现14%(16例)术后出现adding-on现象,其中0.9%(1例)因进展性的adding-on现象导致胸腰段侧弯进展合并下腰痛经历翻修手术。同样,Yang等[6]回顾性分析了98例LenkeⅠA和ⅡA型患儿,16%(16例)术后发生adding-on现象,12.5% (2例)出现进展性adding-on现象,其中1%(1例)最终行翻修手术。施剑雄等[23]报道1例患儿术后出现adding-on现象致使腰背部隆起外观异常,并对其心理产生影响是进行翻修手术的重要原因,而非疼痛,这提醒我们还需要注意adding-on现象对于患儿生活质量及心理健康的影响。翻修手术大多采用延长下端固定节段、融合节段的方式[6, 19, 24]。
四、结论青少年特发性脊柱侧凸矫形术后出现的adding-on现象与多种因素有关,目前尚无预防此现象发生的共识。虽然关于该病病因学的研究较多,但关于其处理对策的报道和研究相对偏少,这一问题在世界范围内仍困扰着脊柱矫形外科医生,亟待进一步多中心大样本临床研究。
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